Introducción: La hemiagenesia tiroidea es una anomalía congénita rara, habitualmente asintomática, pero que puede asociarse también a otras patologías tiroideas. Presentamos un caso de hipertiroidismo primario resistente a antitiroideos en una paciente con enfermedad de Graves-Basedow (EGB) y hemiagenesia tiroidea.

Caso clínico: Se trata de una mujer de 27 años con antecedentes de obesidad mórbida intervenida de sleeve gástrico. Durante el posoperatorio inmediato de la cirugía presentó tendencia a la taquicardia e hipertensión arterial, documentándose en estudio analítico TSH suprimida y T4L elevada (6,54 ng/dL; RV: 0,84-1,61). Se inició tratamiento con tiamazol a dosis altas y betabloqueo con propranolol. A la exploración presentaba bocio derecho y exoftalmos leve. El estudio inmunológico confirmó EGB con anticuerpos anti-TSHr positivos. La ecografía tiroidea mostró hemiagenesia izquierda y el lóbulo derecho agrandado con patrón heterogéneo y aumento difuso de la señal Doppler. La gammagrafía confirmó presencia de glándula hiperfuncionante en el lóbulo derecho, sin otra captación ni focos ectópicos. A pesar de tratamiento escalado con tiamazol (hasta 60 mg/día), así como betabloqueante y glucocorticodeo optimizados, la paciente persistía con hipertiroidismo clínico y bioquímico (T4L > 3 ng/dL). Se planteó en comité multidisciplinar y se decidió añadir tratamiento oral con colestiramina y litio, bajo monitorización estrecha, para facilitar la estabilización hormonal previa a terapia definitiva con radioyodo, cuya evolución será evaluada en las próximas semanas.

Discusión: Este caso refleja la dificultad en el abordaje del hipertiroidismo resistente a tionamidas en contexto añadido de malformación tiroidea congénita. La coordinación entre endocrinología y otras especialidades resultó clave para implementar una estrategia terapéutica personalizada en una situación poco frecuente y de alta complejidad.