Objetivos: Presentar el caso clínico de una paciente que presenta una mioquimia del músculo oblicuo superior (MOS) tratada con lamotrigina y revisar la literatura al respecto.

Material y métodos: Análisis de la historia clínica y revisión de la literatura.

Resultados: Mujer de 45 años con antecedentes de diabetes mellitus tipo 2, que acudió al servicio de urgencias debido a episodios intermitentes y breves de diplopía vertical-oblicua, oscilopsia y sensación de "movimiento ocular" en el ojo izquierdo. Estos episodios se presentaban varias veces al día durante los últimos dos meses, sin desencadenantes evidentes y con un impacto significativo en su calidad de vida. La exploración neurológica y oftalmológica fueron normales. La resonancia magnética cerebral descartó compresión vascular del nervio troclear o lesiones en el tronco encefálico. Dada la persistencia de los síntomas, se inició tratamiento con lamotrigina con escalada lentamente progresiva hasta un total de 50 mg/12 horas. La paciente presentó buena tolerancia al fármaco y experimentó una mejora significativa en la frecuencia y duración de los episodios.

Conclusión: El MOS es un trastorno infrecuente causado por una hiperfunción intermitente del músculo oblicuo superior, siendo clásicamente monocular. Sus síntomas son la oscilopsia, diplopía vertical-oblicua y sensación de temblor/movimiento ocular. Se suele presentar en forma de múltiples episodios al día que duran entre 3-15 segundos. Dentro de los tratamientos más usados están los betabloqueantes tópicos, la carbamazepina, gabapentina y memantina, sin embargo, la lamotrigina es una opción terapéutica a valorar dada su aparente eficacia y buena tolerancia.