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Rev Esp Patol 2018;51:37-43 - DOI: 10.1016/j.patol.2017.03.001
Artículo breve
Nevo lipomatoso cutáneo superficial. Comunicación de 4 casos incluyendo una presentación inusual asociada a lipoma gigante y lipomatosis difusa
Nevus lipomatosus cutaneous superficialis. Report of four cases including an unusual presentation associated with massive lipomas and diffuse lipomatosis
Mariana Medell-Gagoa,, , Tamara Guerra-Guerrab, Orlando González-Pérezb, Leonardo Concepción-Quiñonesc
a Departamento de Patología, Hospital General Docente Enrique Cabrera, La Habana, Cuba
b Departamento de Dermatología, Hospital General Docente Enrique Cabrera, La Habana, Cuba
c Departamento de Cirugía, Hospital General Docente Enrique Cabrera, La Habana, Cuba
Recibido 20 julio 2016, Aceptado 25 marzo 2017
Resumen

El nevo lipomatoso cutáneo superficial es una entidad rara, de carácter hamartomatoso caracterizada por la presencia de tejido adiposo maduro ectópico en la dermis superficial, que aparece en las tres primeras décadas de la vida. Presentamos cuatro nuevos casos incluyendo un paciente con la más extensa afectación reportada hasta la fecha, la cual se asoció a lipomas masivos en el tejido celular subcutáneo y lipomatosis difusa. Hasta donde conocemos, este es el primer reporte sobre esta entidad realizado en Cuba.

Abstract

Nevus lipomatosus cutaneus superficialis is a rare, hamartomatous disorder, characterized by the presence of ectopic mature adipose tissue within the superficial dermis. Lesions occur within the first three decades of life. We report four new cases, including a patient with the most extensive affectation reported to date, which was associated with massive lipomas in the subcutaneous cell tissue and diffuse lipomatosis. To our knowledge, it is the first report of this disorder in Cuba.

Palabras clave
Nevo lipomatoso cutáneo superficial de Hoffmann-Zurhelle, Nevo lipomatoso cutáneo superficial variante solitaria, Lipoma asociado a nevo lipomatoso, Lipomatosis difusa asociada a nevo lipomatoso
Keywords
Nevus lipomatosus cutaneus superficialis of Hoffmann-Zurhelle, Nevus lipomatosus cutaneus superficialis solitary form, Lipoma in associate with nevus lipomatosus, Diffuse lipomatosis in associate with nevus lipomatosus
Introducción

El nevo lipomatoso cutáneo superficial (NLCS) es una entidad benigna, hamartomatosa, rara, que se presenta en el momento del nacimiento o en las primeras décadas de la vida. Fue descrita por primera vez en 1921 por Hoffmann y Zurhelle, en un paciente con múltiples nódulos de color similar a la piel, de consistencia blanda y disposición zosteriforme, localizados en la cintura pélvica y su proximidad1. En 1950 Nickolowsky publica una forma solitaria de localización variable, pero con las mismas características clínicas e histopatológicas que la descrita previamente por Hoffmann y Zurhelle2. Hasta la fecha se han publicado menos de 200 casos, por lo que se considera una afección poco frecuente, aunque algunos autores plantean que al tratarse de un proceso asintomático, en lesiones poco extensas, los pacientes no suelen consultar por ella, por lo que resulta infradiagnosticada3.

Presentación del caso 1

Paciente de sexo masculino, de 28 años de edad, que desde los 12 años empezó a presentar lesiones tumorales, polilobuladas, que se han ido desarrollando, formando grandes masas de aspecto cerebriforme, blandas, del color de la piel, con estructuras tipo comedones aisladas, asociadas a tumoraciones de gran tamaño localizadas en el tejido celular subcutáneo, que provocaban gran deformidad. En el momento de su valoración en el servicio de dermatología el paciente presentaba afectación extensa de la espalda, que se extendía a la cara anterior de los flancos y la región inguinal (fig. 1), con síntomas de compresión radicular; también mostraba marcado compromiso de ambos glúteos con compromiso del borde anal (fig. 2), lo que dificultaba la defecación. No refirió otros síntomas asociados ni tratamientos previos. Con los datos clínicos se realizó el diagnóstico presuntivo de neurofibromas plexiformes, y se realizó biopsia incisional profunda de la lesión de piel (fig. 3a) y tumoración del tejido celular subcutáneo (fig. 3b). La biopsia incisional de piel mostró características histopatológicas consistentes con un NLCS, en profundidad se observó un aumento difuso del tejido graso maduro, no encapsulado, que en algunos cortes mostraba conexión con la dermis. La lesión tumoral resultó estar constituida por adipocitos maduros, rodeada parcialmente por una fina cápsula de tejido conectivo fibroso. La biopsia fue muestreada ampliamente, no encontrándose la presencia de lipoblastos, por lo que se llega al diagnóstico definitivo de nevo lipomatoso cutáneo superficial de Hoffmann-Zurhelle asociado a lipoma y lipomatosis difusa.

Figura 1.
(0.8MB).

Fotografía que muestra lesiones tumorales, polilobuladas, que confluyen formando grandes masas de aspecto cerebriforme, blandas, color de la piel, bilaterales, con lesiones tipo comedones, aisladas, asociadas a lesiones tumorales de gran tamaño localizadas en el tejido celular subcutáneo (caso 1).

Figura 2.
(0.64MB).

Detalle de las lesiones de la región glútea que presenta marcada afectación bilateral, que llega hasta el borde anal (caso 1).

Figura 3.
(1.81MB).

Imagen histológica de los cuatro casos presentados de NLCS; a) epidermis que muestra hiperplasia lentiginosa con hiperpigmentación de la capa basal. En la dermis media y reticular se observan cúmulos de tejido adiposo maduro, dispuestos en forma dispersa y perivascular (casos 1: H-E,×100); b) corte histológico correspondiente a tumoración localizada en el tejido celular subcutáneo, constituida por tejido graso maduro rodeado parcialmente por una fina cápsula de tejido conectivo fibroso (caso 1: H-E,×100); c) presencia de islotes de tejido adiposo maduro que ocupa más del 50% de la dermis, respetando la dermis papilar, rodeados por tejido colágeno normal (caso 2: H-E,×100); d) hiperplasia epidérmica lentiginosa, en la dermis se observan cúmulos de tejido adiposo maduro, dispuestos en forma dispersa y perivascular (casos 3: H-E,×100); e) epidermis que muestra hiperplasia lentiginosa con hiperpigmentación de la basal; en la dermis media y reticular se observa tejido adiposo maduro alrededor de estructuras vasculares dilatadas. El tejido colágeno se encuentra engrosado, simulando un nevo del tejido conectivo (caso 4: H-E, × 100); f) vista a mayor aumento (caso 4: H-E, × 200).

Casos 2 al 4

El diagnóstico clínico y anatomopatológico de estos pacientes correspondió a nevo lipomatoso variante solitaria. La figura 4 muestra la pieza quirúrgica del caso 2.

Figura 4.
(0.33MB).

Pieza quirúrgica correspondiente a exéresis de lesión tumoral pediculada de 6cm de diámetro. Al corte se observa coloración amarillenta similar al tejido celular subcutáneo y en conexión con este (caso 2).

Los datos clínicos y anatomopatológicos de todos los pacientes se resumen en la tabla 1.

Tabla 1.

Resumen de datos clínicos de los 4 casos de NLCS presentados en esta serie

Aspectos clínicos  Caso 1 (2015)  Caso 2 (2015)  Caso 3 (2016)  Caso 4 (2016) 
Sexo  Masculino  Masculino  Masculino  Masculino 
Edad (años)  28  47  47  44 
Fototipo  Fototipo 2  Fototipo 3  Fototipo 4  Fototipo 5 
Localización  Espalda, glúteos y región inguinal  Muslo izquierdo  Pliegue interglúteo  Glúteo, próximo al borde anal 
Especialidad  Dermatología  Cirugía general  Cirugía general  Coloproctología 
Variante  Clásica  Solitaria  Solitaria  Solitaria 
Tamaño  Afectación extensa  6,2×5×4,5cm  2×2cm  6×5×3cm 
Descripción clínica  Lesiones tumorales, polilobuladas, blandas, de aspecto cerebriforme  Lesión pediculada, de consistencia blanda, color piel (fig. 4Lesión vegetante, pediculada, de consistencia blanda, color piel  Lesión pediculada, de consistencia blanda, color piel 
Otras lesiones asociadas  Lipomatosis difusa y lipoma  No se encontraron  No se encontraron  No se encontraron 
Descripción histológica  Epidermis que muestra hiperplasia lentiginosa con hiperpigmentación de la basal y papilomatosis. El patrón de cornificación es normal. En la dermis media y reticular se observan cúmulos de tejido adiposo maduro, dispuestos en forma dispersa y perivascular (fig. 3a)  Presencia de islotes de tejido adiposo maduro que ocupa más del 50% la dermis, respetando la dermis papilar, rodeados por colágeno normal. No se observan alteraciones de la epidermis (fig. 3c)  Epidermis que muestra hiperplasia lentiginosa y papilomatosis, sin alteraciones del patrón de cornificación. En la dermis media y reticular se observan cúmulos de tejido adiposo maduro, dispuestos en forma dispersa y perivascular (fig. 3d)  Hiperplasia epidérmica lentiginosa con hiperpigmentación de la basal. En dermis media y reticular se observa tejido adiposo maduro alrededor de los vasos dilatados. El tejido colágeno se encuentra engrosado, simulando un nevo del tejido conectivo (fig. 3e y f) 
Discusión

El NLCS es un hamartoma raro, caracterizado por la presencia de tejido graso maduro ectópico en la dermis. Aunque su etiología sigue siendo desconocida se han propuesto varias teorías que explican el desarrollo de estas lesiones. Hoffmann y Zurhelle plantearon que se debe a cambios degenerativos del colágeno dérmico y el tejido elástico1. Robinson y Ellis, por su parte, hacen referencia a que las células grasas representaban verdaderos nevos resultantes del desarrollo heterotópico focal de tejido adiposo4. En 1955 Holtz aboga por el posible origen de los adipocitos maduros en células precursoras inmaduras localizadas en las paredes de los vasos de la dermis. Esta última teoría estuvo basada en la observación de adipocitos inmaduros presentes en el espacio perivascular en los capilares dérmicos5. Otros estudios basados en microscopia electrónica también apoyaron esta teoría6,7. Cardot et al. encontraron una deleción 2p24 en un paciente con NLCS, el cual constituye la única publicación de aberración genética publicada en un paciente con esta afectación8.

Se reconocen 2 formas clínicas, la primera descrita por Hoffmann y Zurhelle, o forma clásica, caracterizada por la presencia de múltiples nódulos, que coalescen, formando grandes placas de aspecto cerebiforme, algunas pediculadas, que asienta con mayor frecuencia en la espalda, la región lumbosacra, la región glútea y las caderas; y una forma menos publicada, pero quizás más frecuente de NLCS, llamada solitaria, que se presenta como una lesión única, consistente en una pápula o un nódulo sésil o pediculado. Se discute si estas lesiones son variantes pediculadas del nevo lipomatoso superficial o se trata en realidad de fibrolipomas pediculados, aunque se han descrito casos en neonatos9.

Existen algunas teorías de porqué se observa una marcada predilección por la cintura pélvica, sobre todo en la forma clásica. Nikolowski2 planteó que podía estar relacionado con características peculiares de presión en esta área durante la vida intrauterina. Holtz5 sugirió que la afinidad por esta zona se debe a la tendencia «lipofílica» de dicha región, la cual es —con frecuencia— el sitio de predilección para otros desórdenes del tejido adiposo, tales como las lipodistrofias. Se han descrito localizaciones menos frecuentes como el oído10, el cuero cabelludo11, la frente12, el párpado13, la nariz14, el cuello15, el área de la mandíbula16, el brazo y la axila17, el tórax, el abdomen, la parte superior del muslo y la rodilla18–20, el clítoris21 y la mucosa bucal22.

Las lesiones generalmente son unilaterales y pueden mostrar una distribución zosteriforme. La coloración de la piel suele ser normal, ligeramente hiperpigmentada o amarillenta. Habitualmente la piel de la superficie de la lesión es lisa, aunque puede adquirir en superficie una apariencia cerebriforme. Se ha publicado un caso que se presentó con piel de naranja23. Se ha descrito la presencia de estructuras tipo comedones y gruesos tallos pilosos, que contrastan con los pelos vellosos de la piel adyacente no lesional24–26. Los NLCS se han asociados, además, con manchas café con leche27 y máculas hipopigmentadas. Se publicó la coexistencia de NLCS con síndrome de Gardner28, pero la mayoría de los pacientes presentan este hamartoma como una malformación aislada29. La asociación de NLCS y lipomatosis fue presentada en 2 casos previos al nuestro, mostrando síntomas de compresión del nervio ciático30,31. Solo se ha descrito un caso asociado a lipoma19, siendo el caso 1 de la presente serie el segundo publicado en la literatura.

Ambas variantes, clásica y solitaria, se caracterizan histopatológicamente por la presencia de grupos de adipocitos maduros situados en la dermis superficial con una tendencia a la disposición perivascular5. La proporción de grasa en la dermis puede ser muy variable. La epidermis puede mostrar ligera ondulación y una papilomatosis discreta con hiperpigmentación de la capa basal en comparación con la de la piel sana adyacente. Estas anomalías epidérmicas recuerdan a las del nevo epidérmico. En muchos casos no se observa conexión entre estos lóbulos de adipocitos ectópicamente situados en la dermis y la hipodermis. Estas lesiones pueden mostrar anomalías asociadas en el resto de las estructuras normales de la dermis y los anejos como: colágeno engrosado, alteraciones por exceso o por defecto de las fibras elásticas, incremento de fibroblastos y mastocitos, aumento del número de vasos sanguíneos que pueden mostrar dilatación de la luz29, reducción de las unidades folículo-sebáceas24, hamartoma quístico folículo-sebáceo25,26, tricofoliculomas20, nevo sebáceo de Jadassohn32, fibroma perifolicular33 y carcinoma basocelular34. Se han publicado casos en asociación con angioqueratoma de Fordyce35, hemangioma cavernoso36 y nevo penetrante prufundo37. Recientemente fue descrito un caso de nevo lipomatoso que mostró diseminación epidérmica pagetoide focal de adipocitos maduros con calcinosis cutánea secundaria38.

El diagnóstico diferencial se debe realizar con formas dérmicas de lipomas y todas aquellas entidades que producen metaplasia grasa de la dermis, la cual puede verse en diferentes condiciones, por lo que se hace necesaria la correlación clínica para el diagnóstico. Entre estas afecciones se encuentran los fibrolipomas dérmicos y las formas dérmicas del lipoma de células fusiformes. Esta última muestra grupos de adipocitos situados superficialmente en la dermis, rodeados por fascículos de células fusiformes que muestran positividad para CD34, y el estroma suele contener áreas mixoides. Los fibromas blandos (pólipo fibroepitelial) con colágeno tipo dermis reticular suelen mostrar metaplasia grasa focal. La hipoplasia dérmica focal de Goltz constituye un síndrome raro ligado al cromosoma X, que muestra grupos de adipocitos muy próximos a la epidermis, pero en esta entidad la dermis está atrófica y se encuentra constituida por un colágeno fibrilar de disposición horizontal, que recuerda a una cicatriz reciente, además las lesiones de la hipoplasia dérmica focal carecen de anejos cutáneos29 y se acompañan de múltiples malformaciones congénitas de origen mesodérmico y ectodérmico, que afectan, además de la piel, los huesos, los ojos y los dientes. Otros diagnósticos diferenciales deben realizarse con los nevos melanocíticos con extensa metaplasia grasa del tipo nevo de Miescher, en el que la presencia del componente melanocítico permite descartar el diagnóstico, y los neurofibromas lipomatosos que constituyen una variante de neurofibroma descrita recientemente, poco frecuente, caracterizado por la presencia de tejido graso maduro, difuso, intratumoral, entremezclado regularmente con las células fusiformes del neurofibroma.

El nevo lipomatoso superficial es una lesión asintomática y benigna que suele permanecer estable durante toda la vida del paciente. En caso de que se desee por motivos estéticos, se puede llevar a cabo la extirpación quirúrgica de la lesión, pero siempre hay que valorar la extensión de la afectación y si la cicatriz residual va a ser cosméticamente menos evidente que la lesión original. En los 3 casos presentados de lesiones localizadas se realizó extirpación quirúrgica y no se observaron recidivas.

Conclusión

El NLCS de Hoffmann-Zurhelle resultó ser una afectación poco frecuente en nuestro medio, según los registros de biopsia y del servicio de dermatología del hospital, no siendo así para la forma solitaria descrita por Nickolowsky. El caso 1 de esta serie constituye una de las afectaciones más extensas publicadas en la literatura. La asociación con lipoma y lipomatosis difusa resultó ser rara, e hizo que fuera erróneamente interpretado, desde el punto de vista clínico, como neurofibromas plexiformes.

Responsabilidades éticasProtección de personas y animales

Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos

Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado

Los autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses

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Autor para correspondencia. (Mariana Medell-Gago marmedellgago@gmail.com)
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