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Este cuadro se caracteriza clínicamente por poiquilodermia generalizada con acentuación en áreas flexurales y superficies extensoras de codos, rodillas y articulaciones de manos, bandas escleróticas e hiperqueratósicas lineales y reticulares en áreas de flexión, esclerosis de palmas y plantas, hipocratismo digital y calcinosis cutis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Comunicamos el primer caso descrito en México.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 26 años de edad, originaria y residente de Toluca, Estado de México, soltera, estudiante de psicología, acudió a la consulta externa de dermatología por presentar desde los 7 años de edad manchas oscuras en el área del bigote, y desde los 8 años pequeñas manchas redondeadas de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm-1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de diámetro de color café con blanco en el cuello, que se extendieron en sentido caudal hacia el resto del cuerpo, aumentado en tamaño y número, respetando la cara. A los 14 años de edad notó la aparición de lesiones lineales endurecidas en los pliegues axilares, fosas antecubitales y poplíteas que limitaban el movimiento, así como engrosamiento de palmas y adelgazamiento de la piel del dorso de las manos. Entre los antecedentes heredofamiliares destacaba abuelo paterno finado por complicaciones de apendicitis, madre de 52 años con colitis ulcerosa crónica inespecífica, padre de 57 años y 2 hermanos aparentemente sanos, negó algún familiar con lesiones dermatológicas similares a las de ella. Entre sus antecedentes personales patológicos a los 13 años de edad presentó derrame pericárdico posterior, a los 19 años hernia hiatal por deslizamiento por la que seguía tratamiento con omeprazol 20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día, y desde hacía un año estenosis uretral tratada con dilataciones, actualmente resuelta.</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración física presentaba micrognatia, microstomía, hirsutismo, poiquilodermia generalizada la cual respeta cara y se acentúa en cuello, pliegues axilares, antecubitales y muñecas, bandas reticulares esclerosas e hiperqueratósicas hipercrómicas café claro en pliegues axilares, antecubitales y muñecas, reabsorción de cicatriz umbilical (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), en los pliegues infraglúteos, poplíteos y superficie extensora de los pies bandas lineales esclerosas e hiperqueratósicas, también se apreció atrofia cutánea bilateral del dorso de manos y esclerosis de palmas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Se realizó biometría hemática completa, química sanguínea, electrolitos séricos, perfil de lípidos, bilirrubinas, pruebas de funcionamiento hepático, velocidad de eritrosedimentación globular, proteína C reactiva, perfil de complemento C3 y C4, albúmina en 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h, perfil de IgA, G y M, todos dentro de los parámetros normales. Los anticuerpos anti Scl-70, antinucleares, factor reumatoide, cistatina C, anticuerpos anti-c-ANCA, p-ANCA y anticardiolipinas G y M fueron negativos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Realizamos una biopsia de la piel poiquilodérmica de la pierna izquierda, observándose atrofia epidérmica con hiperpigmentación de la basal, en la dermis superficial se observaba neoformación de vasos de pared delgada, dilatados, con engrosamiento de haces colágenos y en otras hialinizado, con disminución de los apéndices cutáneos, infiltrado inflamatorio perivascular con linfocitos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>A), a la tinción especial para fibras elásticas estas se observan fragmentadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>B). En la biopsia de banda lineal hiperqueratósica de región poplítea derecha se aprecia hiperqueratosis compacta, hipergranulosis, acantosis irregular con ensanchamiento y anastomosis de procesos interpapilares y en dermis áreas de engrosamiento de los haces colágenos, focos de infiltrados inflamatorio linfocitario, vasos dilatados y congestionados (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>C).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En función de los antecedentes de la paciente y los casos de PEH asociados a la cardiopatía se realizó un electrocardiograma y un ecocardiograma que fueron normales. Se trató con fotoprotección física y química, cremas emolientes de forma frecuente, cremas con urea al 20%, pomada salicilada al 2%, colchicina 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día y triamcinolona intralesional en las bandas hiperqueratósicas en 3 ocasiones, con intervalos de 4 meses, observándose mejoría de las lesiones cutáneas y de la movilidad de las grandes articulaciones, y sin progresión de la enfermedad durante 2 años de seguimiento.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Comentario</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PEH es un desorden de tejido conectivo, el cual se manifiesta en la infancia temprana entre los 2-4 años de edad, con poiquilodermia inicialmente en pliegues, progresando gradualmente en extensión y severidad al resto del cuerpo, con posterior desarrollo de bandas esclerosas e hiperqueratósicas y esclerosis de palmas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Se ha asociado con otras alteraciones entre ellas: anormalidades cardiacas, calcinosis cutis, maxilares prominentes, displasia mandibuloacral, fenómeno de Raynaud, úlcera duodenal, retraso del crecimiento, paladar ojival, queratodermia punctata<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a> y extremidades delgadas en relación con el cuerpo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestra paciente presenta poiquilodermia generalizada con acentuación en pliegues, bandas escleróticas e hiperqueratósicas lineales y reticulares en áreas de flexión, así como esclerosis de palmas y plantas, con cambios histológicos semejantes a los reportados por otros autores, por lo que se confirmó el diagnóstico. No presentó dedos en palillo de tambor, tampoco calcinosis cutis, los cuales se mencionan como parte de los criterios en la literatura. Entre los hallazgos que llaman la atención son la micrognatia y atrofia cutánea de dorso de manos, datos reconocidos en otros reportes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>, así como la reabsorción de la cicatriz umbilical, no mencionada antes. En este caso en particular, el antecedente de derrame pericárdico podría haberse relacionado con la enfermedad, en cambio es difícil determinar si existe una relación con la estenosis uretral, ya que no ha sido reportada antes y, probablemente, estas asociaciones solo sean de carácter circunstancial.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial de esta entidad debe realizarse con otras enfermedades que cursen con poiquilodermia como: enfermedad con displasia mandibular, poiquilodermia acroqueratósica hereditaria, poiquilodermia congénita, xeroderma pigmentoso, disqueratosis congénita, síndrome de Werner, poiquilodermia vascular atrófica, poiquilodermia asociada a dermatomiositis y esclerodermia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe un tratamiento específico, por lo que se requiere de mayor estudio de esta entidad, para comprender su fisiopatología, y así establecer pautas para su correcto manejo. Ante la ausencia de reportes de seguimiento de los pacientes afectados, se desconoce el pronóstico, solo se informa de la evolución de un paciente coreano sin progresión de manifestaciones cutáneas, ni alteraciones cardiacas a 5 años de su diagnóstico de libre evolución. Hasta la fecha se han publicado 12 casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–5</span></a>, 8 en pacientes afroamericanos, 3 en caucásicos, uno en un coreano, el presente caso corresponde al primer caso reportado en México, y el treceavo en el mundo.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflicto de intereses</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Comentario" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0040" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2014-11-18" "fechaAceptado" => "2014-11-22" "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 869 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 153470 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Poiquilodermia generalizada respetando cara, B) Micrognatia, C y D) Poiquilodermia intensa con bandas esclerosas e hiperqueratósicas reticulares y E) Pérdida de cicatriz umbilical.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 996 "Ancho" => 1800 "Tamanyo" => 205022 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Poiquilodermia en miembros pélvicos, B y C) Bandas esclerosas e hiperqueratósicas lineales, D) Esclerosis en palmas y E) Atrofia en dorso.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 857 "Ancho" => 1300 "Tamanyo" => 255258 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Atrofia epidérmica con hiperpigmentación de la basal, hialinización de colágena (H&E ×4). 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Piel es una revista orientada a la formación continuada en dermatología. Por ello, su interés no se limita al dermatólogo, sino que se extiende a los médicos que se inician en esta especialidad, a los que desempeñan sus funciones lejos de los grandes centros hospitalarios, y a aquellos médicos no especialistas que diariamente deben enfrentarse a problemas dermatológicos en su práctica cotidiana. Para cumplir esta finalidad, la revista está estructurada en las siguientes secciones: Novedades, Revisiones, Signos guía/Diagnóstico diferencial, Casos para el diagnóstico, La Piel en la práctica diaria, La Piel en el contexto de la Medicina y sus especialidades, Terapéutica dermatológica, entre otras. El comité editorial de la revista vela tanto por el rigor, la calidad, el interés práctico y la capacidad didáctica gracias a una cuidada selección de temas y autores como por la variedad de tablas e iconografía que utiliza.
SJR es una prestigiosa métrica basada en la idea de que todas las citaciones no son iguales. SJR usa un algoritmo similar al page rank de Google; es una medida cuantitativa y cualitativa al impacto de una publicación.
Ver másSNIP permite comparar el impacto de revistas de diferentes campos temáticos, corrigiendo las diferencias en la probabilidad de ser citado que existe entre revistas de distintas materias.
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