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Paciente n.° 1: imágenes de lesiones maculopapulosas con signo de Darier débilmente positivo. B. Paciente n.° 2: imágenes de lesiones papulosas lenticulares, eritemato-marronáceas en el tronco. C. El mismo tipo de lesiones más numerosas en el dorso de las extremidades superiores.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las mastocitosis comprende un heterogéneo conjunto de procesos caracterizados por la acumulación clonal patológica de mastocitos en uno o más órganos, y los síntomas que originan se deben a los mediadores liberados por los mastocitos, y menos frecuentemente por la infiltración destructiva de los mismos. La OMS los clasificó en variantes cutáneas, que son más frecuentes en los niños, de curso evolutivo benigno, y sistémicas de predominio en los adultos. La mastocitosis sistémica indolente (MSI) es la variedad más frecuente de mastocitosis sistémica (MS) en la que se asocian lesiones en la piel y la médula ósea, curso indolente y sin organomegalia u organopatía significativas<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a>. Presentamos los casos de 2 pacientes con este cuadro.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Casos clínicos</span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Paciente 1</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 41 años, con antecedentes de anorexia nerviosa desde los 28 años en tratamiento homeopático, manifestaba la presencia desde hacía unos 5 años de múltiples máculas eritematosas en el tronco, que se enrojecían con el roce. También explicaba episodios de enrojecimiento súbito facial asociado al aumento de temperatura y prurito generalizado sin manifestaciones clínicas digestivas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> A).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Paciente 2</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un varón de 27 años con antecedentes de un cuadro de ansiedad desde los 12 años, en tratamiento con bromazepan, manifiestaba que a raíz de un proceso de alergia a la toma de amoxilicina le aparecieron múltiples lesiones maculares, eritematosas, de pequeño tamaño por toda la superficie corporal excepto en la cara, con predominio en la cara interna de los muslos y la cara posterior de las extremidades superiores, que se le urticaban con el roce y con el agua caliente y se atenuaban después de tomar el sol durante el verano (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a> B y C). No refería sintomatología gastrointestinal, ni episodios de rubor facial súbito, mareos o pérdida de conocimiento.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los pacientes se les practicó una biopsia cutánea (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), se les realizó una analítica de sangre y un estudio hematológico con biopsia y aspirado medular, ecografía abdominal y densitometría ósea cuyos resultados se recogen en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia></span></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Comentario</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las lesiones cutáneas en la MSI suelen ser máculo-pápulas, de pequeño tamaño, marrón-rojizas, distribuidas simétricamente, semejantes a las de la urticaria pigmentosa que aparecen en más del 90% de los pacientes, a veces son muy profusas y en algunos casos el signo de Darier es negativo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. En el estudio anatomopatológico de la piel las tinciones deberían incluir hematoxilina-eosina, Giemsa e inmunohistoquímica para c-kit y triptasa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3,6</span></a>. En los adultos con el diagnóstico de mastocitosis cutánea se debe efectuar el estudio de la médula ósea<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a> para confirmar la afectación sistémica, que suele estar afectada en casi el 100% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–3</span></a> con presencia de atipias mastocitarias, así como mastocitos fusiformes, con morfología nuclear anormal, hipogranulación, con distribución anormal de los gránulos y fenómenos de fusión granular, entre otros<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>, hechos que hemos observado en nuestros pacientes con mayor evidencia en el aspirado medular (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a> A, B, C y D).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cifra de triptasa sérica ><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/l, que es un criterio menor de la clasificación de la OMS para el diagnóstico de mastocitosis sistémica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a>(valores normales en adultos sanos oscila entre 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/l y 11,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/l) fue sobrepasada en ambos pacientes.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mutación <span class="elsevierStyleItalic">KIT</span> D816V, que es otro criterio menor diagnóstico del sistema OMS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,8,9</span></a>, valora la naturaleza clonal de los mastocitos patológicos, que estaba presente en la médula ósea de nuestros 2 pacientes y en la mayoría de los pacientes con MSI<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. También puede encontrarse en células no mastocitarias de sangre periférica de algunos pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el examen de citometría de flujo del aspirado de la médula ósea los mastocitos patológicos expresan generalmente antígenos CD25 y CD2, también detectados en nuestros pacientes, y cuya presencia se considera asimismo criterio menor de la clasificación OMS para el diagnóstico de MS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,2,6</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Es aconsejable que el diagnóstico, el tratamiento, el seguimiento y la evaluación del pronóstico sean efectuados por grupos de expertos en centros de referencia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al tratamiento se debe aconsejar evitar los factores desencadenantes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,3</span></a> y la toma de antihistamínicos y cromoglicato sódico para controlar los síntomas ocasionados por la liberación de los mediadores mastocitarios. Como segunda línea de tratamiento la fotoquimioterapia (PUVA), la aplicación de radiación UVA1 sola, así como la fototerapia UVB sobre los síntomas cutáneos de las mastocitosis han dado buenos resultados con disminución de la cifra de triptasa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>. En nuestros pacientes hubo evidente mejoría tras las exposiciones solares. En los casos con síntomas resistentes al tratamiento sintomático se podría intentar el empleo de tratamiento con inmunomoduladores y citorreductores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6,10–12</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pronóstico de los pacientes con MSI tratados de forma conservadora es bueno, con una larga expectativa de vida y con las lesiones cutáneas estables en el tiempo, aunque en algunos casos aumentan y raramente desaparecen<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10,12,13</span></a>. En los casos en que la mutación <span class="elsevierStyleItalic">KIT</span> figura en todas las líneas hematopoyéticas, el pronóstico no es tan bueno, ya que se asocia fuertemente con la progresión de la enfermedad, por lo que se recomienda un control más estricto de estos pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:3 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Casos clínicos" "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Paciente 1" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Paciente 2" ] ] ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Comentario" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:4 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 691 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 127130 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A. 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Tinción de Giemsa (×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40), el infiltrado mostrando un tono magenta o púrpura en los gránulos citoplasmáticos (metacromasia).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1236 "Ancho" => 2499 "Tamanyo" => 426726 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A-C. Aspirado medular mostrando la atipia de los mastocitos (flecha roja) con la estructura alargada o filiforme y citoplasma emitiendo proyecciones entre las células hematopoyéticas, y parcialmente degranulados con la densidad de los gránulos citoplasmáticos variable, con áreas más oscuras y otras menos. D. Cúmulos de células c-Kit+.</p>" ] ] 3 => array:7 [ "identificador" => "tbl0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="table-head " align="" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso n.° 1 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th><th class="td" title="table-head " align="center" valign="top" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caso n.° 2 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Sexo</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mujer \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Varón \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Edad</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">41 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">27 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Tiempo hasta el diagnóstico</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">6 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">7 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " colspan="3" align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Analítica</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Sangre y orina \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Bioquímica \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ANA \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Proteinograma e inmunoglobulinas \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Valores normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Triptasa \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">43,80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">52,50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>μg/L \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " colspan="3" align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleVsp" style="height:0.5px"></span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " colspan="3" align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Médula ósea</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Citología \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Médula ósea normocelular, con infiltración difusa de mastocitos atípicos de gran tamaño, de aspecto fusiforme, algunos parcialmente degranulados, con tendencia a agruparse en las zonas del grumo, en proporción<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>1% \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Médula ósea normocelular con proporción normal de todas las series celulares, con una infiltración de mastocitos atípicos de tamaño grande, degranulados y con prolongaciones. Series hematopoyéticas normales \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Histología e inmunohistoquímica \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Médula ósea levemente hipercelular con alteraciones madurativas en la serie plaquetaria, sin evidencia de infiltración por mastocitos en la muestra \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Infiltración intersticial por mastocitos atípicos, dispuestos ocasionalmente en grupos, c-Kit+ \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Citometría de flujo \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">0,12% de mastocitos con expresión aberrante de CD25+, CD2+ y CD 117+ \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">0,10% mastocitos con expresión aberrante de CD25+ y CD2+ \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Biología molecular \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mutación D816V de c-KIT en mastocitosNegativa en células CD34+ y en los monocitos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Mutación D816V de c-KIT en mastocitosNegativa en células CD34+ y en eosinófilos \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Ecografía abdominal</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">No organomegalias \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">No organomegalias \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top"><span class="elsevierStyleItalic">Densitometría ósea</span> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Cuello femoral: 0,864 g/cm<span class="elsevierStyleSup">2</span> (T-<span class="elsevierStyleItalic">score</span> –1,0)Fémur total: 0,943 g/cm<span class="elsevierStyleSup">2</span> (T-<span class="elsevierStyleItalic">score</span> –0,5)Columna lumbar L1-L4: 1,068 (T-<span class="elsevierStyleItalic">score</span> –0,9) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="table-entry " align="left" valign="top">Cuerpo total, densitometría ósea media: 1,124 g/cm<span class="elsevierStyleSup">2</span>(vn: 1,3-1,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g/cm<span class="elsevierStyleSup">2</span>) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab728819.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Datos epidemiológicos, analíticos, histopatológicos y exploratorios de los pacientes con mastocitosis sistémica indolente</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Mastocytosis: Pathology, genetics, and current options for therapy" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "P. 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