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Acta Otorrinolaringol Esp 2011;62:158-60 - DOI: 10.1016/j.otorri.2010.01.010
CASO CLÍNICO
Sinupatia esfenoidal con extensión intracraneal causada por un hongo emergente
Sphenoid sinusitis with intracranial extension produced by an emergent fungus
Yolanda Escamilla Carpinteroa,??, , Mateu Espasa Soleyb, M. Rosa Bella Cuetoc, Mario Prenafeta Morenod
a Servicio de ORL, Corporación Sanitaria y Universitaria del Parc Taulí Sabadell, Barcelona, España
b UDIAT, Laboratorio de Microbiología, Corporación Sanitaria y Universitaria del Parc Taulí, Sabadell, Barcelona, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Corporación Sanitaria y Universitaria del Parc Taulí, Sabadell, España
d Servicio de Radiodiagnóstico, Corporación Sanitaria y Universitaria del Parc Taulí, Sabadell, España
Recibido 14 octubre 2009, Aceptado 18 enero 2010
Resumen

Sinusitis fúngica esfenoidal en paciente diabética, con clínica inespecífica y signos de erosión ósea radiológica a nivel sellar superior y retroclival. Tratada quirúrgicamente por abordaje endoscópico transnasal y voriconazol oral. La histología mostró hifas, descartando invasión mucosa y el estudio molecular detectó ADN de Phialemonium curvatum, un inusual patógeno.

Abstract

This is a case of fungal sphenoid sinusitis in a diabetic patient with non-specific symptoms and bone erosion radiological findings in the superior and posterior sphenoid walls. Surgical treatment was performed by transnasal endoscopic approach and voriconazole orally thereafter.

The histopathological study found fungus hyphal without mucosa invasion and the molecular study determined DNA to be Phialemonium curvatum, an unusual pathogen.

Palabras clave
Sinusitis fúngica esfenoidal, Cirugía endoscópica, Micetoma, Phialemonium
Keywords
Fungal sphenoid sinusitis, Sphenoid sinus surgery, Mycetoma, Phialemonium
Introducción

La enfermedad aislada del seno esfenoidal constituye el 2–3%1 de la patología sinusal, siendo la infección, la causa más frecuente, con un aumento de la prevalencia de la sinusitis fúngica en los últimos años.

Se distinguen 5 tipos de sinusitis fúngicas según su histopatología2, invasivas (con evidencia de hifas en la mucosa sinusal, submucosa, vasos o hueso): necrotizante aguda, invasiva crónica e invasiva granulomatosa; y no invasivas: bola fúngica y fúngica alérgica, pudiendo cambiar estas su evolución cuando se compromete la inmunidad.

La identificación del hongo causante no siempre es posible por razones técnicas, pudiéndose subestimar la incidencia de patógenos poco frecuentes3.

Caso clínico

Mujer de 71 años con antecedentes de: cirrosis hepática (virus C), anemia microcítica, diabetes II, síndrome ansioso-depresivo, arritmia cardiaca, hipertensión arterial y deterioro cognitivo leve, ingresada en hepatología por presentar desde hacía 6 meses, deterioro general, astenia, cefaleas intensas e inestabilidad. La exploración física completa, analítica (incluyendo función tiroidea), Rx simple de tórax y ecografía abdominal fueron normales.

La TAC craneal mostró atrofia cerebral difusa y ocupación sinusal esfenoidal bilateral, predominantemente derecha con calcificaciones en su interior y esclerosis-remodelación de los márgenes óseos, con posible extensión intracraneal, solicitándose valoración ORL para la realización de una biopsia transesfenoidal.

La TAC y RM centradas en senos-base de cráneo (fig. 1A y B) manifestaron la erosión de los márgenes óseos a nivel de las paredes superior y posterior esfenoidales derechas, con extensión retroclival posterior y sellar superior. La ocupación sinusal era hiperintensa en T1 e hipointensa en T2, con captación periférica de contraste y sin invasión vascular a nivel de las arterias carótidas y basilar.

Figura 1.
(0.13MB).

1A) TAC: ocupación esfenoidal y erosión de paredes superior y posterior esfenoidales. 1B) RMN: ocupación hipointensa en T2, sin infiltración vascular, ocupación hiperintensa en T1 con afectación suprasellar y retroclival.

Se realizó una esfenoidotomia derecha mediante abordaje endoscópico transnasal, apreciándose el esfenoides ocupado por un material de color pardo, retirado con aspiración y lavados.

La patología mostró fragmentos de mucosa respiratoria congestivos, con inflamación crónica predominantemente plasmocelular y fragmentos acelulares eosinófilos, constituidos por hifas, positivas con las tinciones de ácido periódico de Schiff y de plata (Gomori) (fig. 2A).

Figura 2.
(0.28MB).

A) anatomía patológica: hifas, tinción Gomori. B) endoscopia control, imagen radiológica control.

Las muestras no fueron procesadas correctamente para el cultivo microbiológico, pero con las biopsias parafinadas se realizó una amplificación genómica panfúngica y posterior secuenciación, con resultado positivo para Phialemonium curvatum.

Posteriormente se inició tratamiento con voriconazol, desapareciendo la clínica. Su diabetes evolucionó mal, precisando insulinización.

Los controles postoperatorios inmediatos ya mostraron un seno esfenoidal limpio, con defecto a nivel de las paredes posterior y superior (fig 2B), pero dada la afectación inicial, se mantuvo voriconazol oral durante 3 meses.

La TAC de control mostró un seno limpio, con un mínimo engrosamiento de la mucosa y persistencia de esclerosis en las paredes óseas, con ausencia de las paredes posterior y superior (fig. 2B).

Discusión

La localización más frecuente de la sinusitis no invasiva crónica es el seno maxilar, seguida de etmoides y frontal, siendo muy rara en esfenoides1.

La clínica esfenoidal es inespecífica, a pesar de las críticas relaciones (carótida, duramadre, pares craneales II, III, IV, V y VI), destacando la cefalea frontal y retroorbitaria, seguida de afectación de la visión, dolor retroocular, diplopía, exoftalmos y ceguera.

El diagnóstico de micosis esfenoidal se realiza mediante clínica, pruebas de imagen y biopsia: la TAC muestra opacidad sinusal, pudiendo presentar áreas de densidad ósea debido al depósito de cristales de fosfato y sulfato cálcico. La afectación ósea, que no significa invasión de tejido4, se observa más frecuentemente en formas invasoras; la RM delimita la afectación extrasinusal-intracraneal-vascular (en nuestro caso se solicitó por la importante erosión ósea en la TAC) y la biopsia, fundamental para el diagnóstico, determina la posible invasión mucosa. El cultivo fúngico es negativo en más del 50% de casos, siendo identificados otras veces por técnicas de biología molecular5.

La aspergillosis es la micosis más habitual, sin olvidar otros agentes, cuyas infecciones podrían estar subestimadas por la dificultad en su identificación. P. curvatum es un hongo filamentoso dematiáceo muy distribuido en el medioambiente. Descritos solamente 19 casos en la literatura, la mayoría con diseminación hematógena en inmunodeprimidos3.

El tratamiento se realiza actualmente por vía endoscópica transnasal o transetmoidal, evitando otros abordajes más agresivos (transeptal, transpalatino).

La administración de antifúngicos está indicada cuando existe lisis ósea, siendo el voriconazol el más utilizado. En nuestro caso, sin existir confirmación histológica de enfermedad invasiva, se consideró su administración dada la importante afectación ósea, siendo a posteriori apropiado para P. curvatum3.

Bibliografía
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P. Castelnuovo,F. Pagella,L. Semino
Endoscopic treatment of the isolated sphenoid sinus lesions
Eur Arch Otorhinolaryngol, 262 (2005), pp. 142-147 http://dx.doi.org/10.1007/s00405-004-0764-6
2
R. De Shazo,M. O’Brien,K. Chapin,M. Soto-Aguilar,L.L. Gardner,R. Swain
A new classification and diagnostic criteria for invasive fungal sinusitis
Arch Otolaryngol Head Neck Surg, 123 (1997), pp. 1181-1188
3
M. Rivero,A. Hidalgo,A. Alastruey-Izquierdo,M. Cia,L. Torrobas,J.L. Rodriguez Tudela
Infections due to Phialemonium species: case report and review
Medical Mycology, 1-9 (2009),
4
S.C. Manning,M. Holman
Further evidence for allergic pathophysiology in allergic fungal sinusitis
Laryngoscope, 108 (1998), pp. 1485-1496
5
H. Hassan
Sinusitis
Fungal Last Updated. Otolaryngology-Head and Neck Surgery, 8 (2005), pp. 2
Autor para correspondencia. (Yolanda Escamilla Carpintero yescamilla@telefonica.net)
Copyright © 2009. Elsevier España, S.L.