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Vol. 67. Núm. 4.
Páginas 245-252 (Abril 2020)
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Vol. 67. Núm. 4.
Páginas 245-252 (Abril 2020)
ORIGINAL
DOI: 10.1016/j.endinu.2019.07.005
Estudio de receptor anómalo suprarrenal en sujetos con síndrome de Cushing ACTH-independiente e hiperplasia nodular suprarrenal
Study of abnormal adrenal receptors in subjects with ACTH-independent Cushing's syndrome and nodular adrenal hyperplasia
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Jordi Ferria, Eva Perellóa, Rosario I. Lorentea, Carlos Argenteb, Paolo Rossettic, Teresa Pedrod, Sergio Martinez-Hervasa,e,f,
Autor para correspondencia
sergio.martinez@uv.es

Autor para correspondencia.
, José T. Reala,e,f
a Servicio de Endocrinología y Nutrición, Hospital Clínico Universitario de Valencia, INCLIVA, Valencia, España
b Endocrinología y Nutrición, Hospital Marina Baixa, Villajoyosa (Alicante), España
c Endocrinología y Nutrición, Hospital de Gandía, Gandía (Valencia), España
d Endocrinología y Nutrición, Hospital de Dénia, Dénia (Alicante)
e Departamento de Medicina, Universidad de Valencia, Valencia, España
f CIBER de Diabetes y Enfermedades Metabólicas Asociadas (CIBERDEM)
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Tabla 1. Características basales
Tabla 2. Casos con tests positivos
Tabla 3. Resumen de los casos estudiados
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Resumen
Introducción

El síndrome de Cushing ACTH-independiente (SCAI) supone el 15-20% de los casos de síndrome de Cushing, de los cuales <1% son debidos a receptor anómalo. Nuestro objetivo es estudiar la presencia de receptor anómalo en los sujetos diagnosticados de SCAI con hiperplasia nodular suprarrenal en un período de 14 años (2002-2016), así como sus características clínico-biológicas y evolutivas.

Material y métodos

Estudio descriptivo multicéntrico de una serie de 15 casos de SCAI con hiperplasia nodular suprarrenal (período de estudio: 2002-2016). En ellos se hizo el despistaje de receptor anómalo, mediante pruebas de estimulación, considerando patológico un aumento de cortisol plasmático ≥ del 25% respecto al valor basal.

Resultados

De los 15 casos, 13 fueron mujeres, con una edad media al diagnóstico de 56,8 años. En 12 de los 15 casos estudiados se detectó positividad de las pruebas de estimulación. De ellos, fueron positivos para comida de prueba el 25%, para test postural de deambulación el 58,3%, para desmopresina el 33,3%, para terlipresina el 25%, para GnRH el 33,3%, para LH el 25% y para metoclopramida el 50%. En cuanto al tratamiento, se llevó a cabo suprarrenalectomía bilateral en el 16,7% y unilateral en el 41,7%. El resto continúan en observación con revisiones periódicas (41,7%).

Conclusiones

En la mayor parte de los casos estudiados con SCAI e hiperplasia nodular suprarrenal (80%) se detecta una respuesta de cortisol anormal debida a la presencia de receptor anómalo. La prueba con mayor porcentaje de positividad fue el test postural de deambulación (58,3%).

Palabras clave:
Receptor anómalo
Síndrome de Cushing
Hiperplasia suprarrenal nodular
Abstract
Introduction

ACTH-independent Cushing's Syndrome (AICS) accounts for 15-20% of cases of Cushing's syndrome, with <1% due to abnormal receptors. Our aim is to study the presence of abnormal receptors in subjects diagnosed with AICS with nodular adrenal hyperplasia in a 14-year period (2002-2016), as well as its clinical-biological and evolutive characteristics.

Material and methods

A multicentre descriptive study of a 15-case series of AICS with nodular adrenal hyperplasia (study period: 2002-2016). In these cases, abnormal receptor screening was performed by means of stimulation tests, with a plasma cortisol increase of ≥ 25% from baseline being considered pathologic.

Results

Of the 15 cases, 13 were female, with a mean age at diagnosis of 56.8 years. In 12 of the 15 cases studied, positivity was detected with stimulation tests, and, of them, 25% were positive for the meal test, 58.3% for posture walking test, 33.3% for desmopressin; 25% for terlipressin; 33.3% for GnRH; 25% for LH and 50% for metoclopramide. Regarding treatment, bilateral adrenalectomy was performed in 16.7% and unilateral adrenalectomy in 41.7%.

The rest continue under observation with periodic follow-up (41.7%).

Conclusions

In most of the cases studied with AICS and nodular adrenal hyperplasia (80%), an abnormal cortisol response is detected due to the presence of abnormal receptors. The test with the highest percentage of positivity was the postural walking test (58.3%).

Keywords:
Abnormal receptors
Cushing's syndrome
Nodular adrenal hyperplasia

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