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Vol. 67. Núm. 2.
Páginas e9-e12 (Marzo - Abril 2016)
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Vol. 67. Núm. 2.
Páginas e9-e12 (Marzo - Abril 2016)
Caso clínico
DOI: 10.1016/j.otorri.2014.09.004
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Coristomas naso-orofaríngeos (pólipos pilosos) en adultos: un nuevo caso y revisión de la literatura
Naso-oropharyngeal choristoma (hairy polyps) in adults: A new case, and review of the literature
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Mainak Duttaa,
Autor para correspondencia
duttamainak@yahoo.com

Autor para correspondencia.
, Soumya Ghatakb, Soham Royc, Ramanuj Sinhaa
a Department of Otorhinolaryngology and Head-Neck Surgery, Medical College and Hospital, Kolkata, West Bengal, India
b Department of Otorhinolaryngology and Head-Neck Surgery, R.G. Kar Medical College and Hospital, Kolkata, West Bengal, India
c Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Children's Memorial Hermann Hospital, University of Texas Medical School at Houston, Houston, TX, EE.UU.
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Tabla 1. Coristomas bigerminales maduros en la naso-orofaringe, reportados en adultos en la literatura indexada en lengua inglesa durante los últimos 30 años
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Caso clínico

Una mujer de 42 años se presentó con dificultad progresiva para deglutir y ronquera desde hacía 4 años, y una obstrucción nasal en ambos lados desde hacía 2 años. Tenía una sensación persistente de obstrucción tras la lengua; al examinarla se observó una masa globular grande de paredes lisas que ocupaba la orofaringe y se extendía hasta la base de la lengua y la valécula (fig. 1). Era firme, no blanda, sin sangrado al tacto, todos sus bordes quedaban libres salvo el superior, y clínicamente se asemejaba a un pólipo coanal. En la naso-endoscopia diagnóstica se observó que la masa pedunculada estaba adherida al orificio derecho de la trompa de Eustaquio y a la superficie epifaríngea adyacente del paladar blando, colgando desde la naso-faringe a la orofaringe y obstruyendo el tracto aerodigestivo. La tomografía computarizada (TC) no aportó contribución alguna; los senos paranasales estaban limpios, sin brecha ósea ni de la base del cráneo. Se extirpó la lesión bajo anestesia general, combinando un enfoque naso-endoscópico/transoral. Grosso modo, la masa con forma de pera midió alrededor de 5×3,5×3cm, era firme, turgente y de consistencia heterogénea. La histopatología reveló un epitelio escamoso estratificado con apéndices epidérmicos (folículos pilosos, glándulas sebáceas) junto con lechos de cartílagos maduros y fibras de músculos lisos con un núcleo fibro-adiposo, sin evidencia de displasia (figs. 2A y B). Las características sugirieron un coristoma bigerminal (pólipo piloso) en la naso-orofaringe. Los síntomas de la paciente mejoraron al extirparle la masa. Su recuperación fue buena y reflejó ausencia de la enfermedad a los 2 años de seguimiento.

Figura 1.

Puede observarse una gran masa carnosa en la orofaringe de esta mujer de 42 años. Sus bordes quedan libres, salvo en la parte superior, y parece estar originada en la nasofaringe.

(0,08MB).
Figura 2.

La histopatología reflejó elementos tisulares maduros de origen ectodérmico y mesodérmico, incluyendo (A) epitelio escamoso estratificado, anexos epiteliales (folículos pilosos mostrados con la flecha hueca y glándulas sebáceas con la flecha sólida), y (B) tejido fibro-adiposo (flechas), cartílago (estrella hueca) y fibras musculares (estrella sólida) (hematoxilina-eosina ×400).

(0,22MB).
Discusión

Los pólipos pilosos son acúmulos tisulares maduros y congénitos a nivel ectodérmico y mesodérmico, cubiertos a menudo por vello fino, que se presentan como masas polipoides en localizaciones anatómicamente aberrantes (coristoma)1.

Se observan casi exclusivamente en neonatos y niños, pudiendo originar asfixia con riesgo para la vida. Sin embargo, los pólipos pilosos son extremadamente raros en adultos1; la búsqueda en PubMed/MEDLINE® con las palabras clave «pólipo piloso», «coristoma adulto» y «naso-orofaringe» reveló únicamente 6 casos en los últimos 30 años (tabla 1)2–6. A diferencia de los neonatos, su presentación en adultos es insidiosa y menos dramática, con manifestación clínica incluso más allá de la quinta década en algunos casos2–4, planteando cuestiones sobre si deberían considerarse malformaciones del desarrollo, como norma.

Tabla 1.

Coristomas bigerminales maduros en la naso-orofaringe, reportados en adultos en la literatura indexada en lengua inglesa durante los últimos 30 años

N.° serie  Año  Cita  Localización/origen  Edad de presentación  Sexo  Presentación 
1984  Resta et al.2  Ambos lados de la nasofaringe  71 años  Otalgia, otorrea, hipoacusia 
1996  Franco et al.3  Entre los arcos palatinos (bilateral)  58 años  Dificultad al comer, dificultad respiratoria 
1998  Cerezal et al.4  Pared naso-faríngea lateral izquierda  50 años  Epistaxis recurrente 
2006  Green y Pearl5  Pared naso-faríngea lateral izquierda  24 años  Otalgia, hipoacusia, dificultad al comer, dificultad respiratoria 
2013  Tariq et al.6  Reportaron una serie de 4 pacientes, de los cuales 2 no habían cumplido 20 años (17 y 18 años). Las lesiones se presentaron en la nasofaringe en 2 casos, uno en el labio inferior y uno en el paladar. De los 4 pacientes, 3 eran varones y una mujer.       
2014  Dutta et al.1 (caso actual)  Pared nasofaríngea lateral derecha (apertura de la trompa de Eustaquio)  42 años  Dificultad deglutoria, obstrucción respiratoria intermitente 

Los pólipos pilosos en neonatos están frecuentemente asociados a trastornos congénitos (como anomalías del arco branquial)1,6; están vinculados al desarrollo del primer y segundo arcos faríngeos debido a sus asociaciones anatómicas con la trompa de Eustaquio y los pilares amigdalinos, documentadas mediante endoscopia1. Sin embargo, su ocurrencia tardía en la vida de los adultos previamente asintomáticos sigue sin explicarse1. Tampoco se han asociado nunca anomalías congénitas/del desarrollo en los adultos1. Estas lesiones coristomatosas pueden producirse debido a la demora de la morfogénesis celular pluripotente, donde las células madre, bien han escapado de las influencias dominantes locales debido a ciertos factores incitadores (traumatismos), o bien han sido mal dirigidas o atrapadas en su camino hacia su objetivo pre-determinado («hipótesis del objetivo perdido»)1. Sin embargo, la neoplasia focal podría ser una explicación alternativa1. Hemos realizado un análisis del origen de los pólipos pilosos, basado en una revisión amplia de la literatura1. Aunque los datos acumulados en ella se basaban en las facetas clínicas, sin importar los grupos de edad, y no profundizando en los aspectos moleculares, pensamos que debería considerarse la neoplasia para explicar la patogénesis de los pólipos pilosos en adultos. Siendo característicamente bigerminales, han sido considerados tradicionalmente como «dermoides». Sin embargo, la consideración de los pólipos pilosos como teratomas —una neoplasia real— se basa en el concepto cambiante del teratoma en sí mismo, por el que queda en entredicho la creencia clásica de ser una lesión trigeminal. El teratoma está considerado actualmente como una masa neoplásica compuesta de «cualesquiera 2 capas germinales»6,7, o incluso como acúmulos tisulares múltiples no autóctonos de su localización anatómica8, lo que hace irrelevante su composición tisular. Por tanto, se han atribuido términos tales como «teratoma bigerminal»9 y «teratoma benigno»10 para describir a los pólipos pilosos. Por tanto, nuestra descripción de los pólipos pilosos como coristoma bigerminal se ajusta al concepto evolutivo del teratoma en términos de composición y localización. Pensamos que los pólipos pilosos en adultos constituyen una entidad distintiva que se ha explorado raramente con anterioridad, si es que se ha explorado. Debe reconocerse que su origen sigue siendo controvertido y que no existe una teoría individual aceptable, siendo necesario un análisis molecular/citogenético detallado para obtener una explicación idónea. Pero clínicamente los pólipos pilosos en adultos parecen representar proliferaciones neoplásicas focales o teratomas benignos, en lugar de meras aberraciones del desarrollo, como se piensa de manera generalizada.

Curiosamente, en lugar de las diferencias teóricas y especulativas originales, el tratamiento y pronóstico de los pólipos pilosos en los adultos no difiere significativamente de los que se presentan en neonatos/niños. En ambos casos, los pólipos pilosos naso-orofaríngeos se examinan mejor mediante endoscopia. La brecha ósea ocasional y la necesidad de evaluar el alcance podrían requerir TC o RM, pero ninguna de las 2 técnicas ha sido reportada en adultos. Tampoco se han asociado estigmas del desarrollo o congénitos en adultos, como hemos mencionado anteriormente. En niños, existe una preponderancia de 3,5 veces en mujeres, y una predilección por el lado izquierdo1. Pero la tendencia no está clara en adultos debido a la débil fortaleza de los casos, aunque parece que existe una igual distribución por sexos (tabla 1). De igual modo, aunque la presentación es más variable en lo referente a epistaxis y problemas otológicos (tabla 1), no puede derivarse ninguna visión clínica estándar. En adultos, sin embargo, los pólipos pilosos podrían confundirse con entidades más comunes como el pólipo coanal (como en nuestra paciente). La extirpación combinada naso-endoscópica/transoral es el tratamiento de elección.

Aunque los pólipos pilosos se consideran tradicionalmente como aberraciones del desarrollo relacionadas con los arcos branquiales, el intento de explicación de su origen en adultos aporta una percepción valiosa a la comprensión actual de las lesiones poli-germinales. Este es el fundamento por el que pretendemos considerar a los adultos con pólipos pilosos como un grupo de pacientes distintivo. La neoplasia podría ser una posibilidad, ya que estas lesiones están siendo incluidas dentro del «dominio expansivo del teratoma»1, interpretado como masas neoplásicas de «cualesquiera dos» capas de células germinales no autóctonas de su localización de origen. Es fundamental la profunda comprensión de la embriología humana para explicar los pólipos pilosos en adultos, y la adición de este caso al cuerpo de la literatura existente podría ayudar a elaborar una combinación de datos a este fin.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Bibliografía
[1]
M. Dutta, S. Roy, S. Ghatak.
Naso-oropharyngeal choristoma (hairy polyps): An overview and current update on presentation, management, origin and related controversies.
Eur Arch Otorhinolaryngol, (2014),
[2]
L. Resta, A. Santangelo, G. Lastilla.
The s.c. ‘hairy polyp’ or ‘dermoid’ of the nasopharynx. An unusual observation in older age.
J Laryngol Otol, 98 (1984), pp. 1043-1046
[3]
V. Franco, A.M. Florena, F. Lombardo, S. Restivo.
Bilateral hairy polyp of the oropharynx.
J Laryngol Otol, 110 (1996), pp. 288-290
[4]
L. Cerezal, C. Morales, F. Abascal, A. Canga, J. Gómez, M. Bustamante.
Magnetic resonance features of nasopharyngeal teratoma (hairy polyp) in adult.
Ann Otol Rhinol Laryngol, 107 (1998), pp. 987-990
[5]
V.S. Green, G.S. Pearl.
A 24-year-old woman with a nasopharyngeal mass.
Arch Pathol Lab Med, 130 (2006), pp. e33-e34
[6]
M.U. Tariq, N.U. Din, M.R. Bashir.
Hairy polyp, a clinicopathological study of four cases.
Head Neck Pathol, 7 (2013), pp. 232-235
[7]
T.J. Steinbach, A. Reischauer, I. Kunkemoller, M.G. Mense.
An oral choristoma in a foal resembling hairy polyp in humans.
Vet Pathol, 41 (2004), pp. 698-700
[8]
R.G. Weaver, W.I. Meyerhoff, G.A. Gates.
Teratomas of the head and neck.
Surg Forum, 27 (1976), pp. 539-544
[9]
A. Delides, F. Sharifi, E. Karagianni, A. Stasinopoulou, E. Helidonis.
Multifocal bigerminal mature teratomas of the head and neck.
J Laryngol Otol, 120 (2006), pp. 967-969
[10]
A. Ferlito, K.O. Devaney.
Developmental lesions of the head and neck: terminology and biologic behavior.
Ann Otol Rhinol Laryngol, 104 (1995), pp. 913-918

Este documento ha sido presentado como panel en las Jornadas Anuales de la Sociedad Triológica (TRIO) de la 116.ª Reunión Combinada Otorrinolaringológica de Primavera (COSM) los días 10 a 14 de abril de 2013, celebrada en Orlando, Florida, EE.UU. Disponible en: http://www.researchposters.com/Posters/COSM/COSM2013/2-224.pdf y http://www.triomeetingposters.org/wp-content/uploads/2013/04/2-224.pdf

Copyright © 2014. Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Otorrinolaringología y Patología Cérvico-Facial
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