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En la presentación inicial, el OI sin hallazgos patológicos (A), y el OD con una mancha ciega aumentada en el campo visual temporal (B). Cuatro meses después, el OI permaneció estable (C) y el defecto del OD mejoró (D).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "S.C. Teixeira, E. Saraiva, S. Fonseca, F. Sousa-Neves" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "S.C." "apellidos" => "Teixeira" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "E." "apellidos" => "Saraiva" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "S." "apellidos" => "Fonseca" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "F." 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B)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>TC coronal con dilatación de las paredes orbitarias izquierdas sin afectación de las fosas nasales. C)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>TC sagital con múltiples áreas hiperdensas de calcificación.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Introducción</span><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los teratomas son neoplasias gonadales o extragonadales derivadas de los tres tejidos embrionarios, compuestos por células germinales del neuroectodermo, del mesodermo y del ectodermo<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a>. Se clasifican según su grado de diferenciación celular en maduros e inmaduros, siendo los más frecuentes los teratomas de estirpe madura, que en la edad pediátrica constituyen el 25% de las neoplasias orbitarias. La principal localización afectada es la región sacrococcígea, con el 79,7%. En segundo lugar se sitúan cabeza y cuello, con del 5 al 14%<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, de los cuales el 0,8% están confinados a la órbita<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. El teratoma orbitario congénito (TOC) afecta comúnmente a la órbita izquierda, predominando en mujeres sobre hombres en una proporción de 2:1<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Este tumor puede ser de tamaño masivo (gigante) y causar una deformidad facial debido a su rápido crecimiento extracraneal e intracraneal, comprometiendo las estructuras adyacentes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso clínico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Bebé de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días, sexo femenino, producto de 38,2 semanas de gestación, madre en su primer embarazo con evolución normal, parto por cesárea, con diagnóstico por ultrasonografía prenatal a los 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses de gestación de un tumor orbitario izquierdo de etiología indeterminada. Fue remitida al servicio de oftalmología para su evaluación con los siguientes hallazgos tras el examen oftalmológico. Agudeza visual (AV): ambos ojos, sin fijación central. Ojo derecho (OD): párpados y anexos con adecuada implantación, conjuntiva eucrómica, córnea clara, cámara anterior formada, reflejo pupilar reactivo a la luz normal, cristalino claro. El examen del fondo de ojo reveló un vítreo claro, papila redonda con bordes definidos, coloración normal, emergencia central de vasos, retina aplicada, reflejo foveal normal y mácula libre presentada. Ojo izquierdo (OI): masa tumoral orbitaria de medidas macroscópicas 4,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5,2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5,6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm, deformidad anatómica del globo ocular con proptosis, sin movilidad, superficie nodular irregular, masa encapsulada, retracción de tejidos palpebrales bajo tensión, conjuntiva queratinizada expuesta, quemosis de 360°, queratopatía por exposición con secreción serosanguinolenta y mucopurulenta. Además, tejidos periorbitarios y faciales con desviación hacia la línea media, involucrando la fosa nasal izquierda (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se tomaron pruebas séricas, encontrándose una elevación del marcador tumoral alfa-fetoproteína con un valor de 3.000<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng/ml, mientras que la beta-hCG se informó de 1,16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mUI/ml, con un rango normal. Se solicitó un estudio de imagen por tomografía computarizada (TC) orbitaria con cortes axiales, sagitales y coronales de 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm con los siguientes hallazgos de imagen: lesión ocupante de la órbita izquierda de origen intraconal con unas dimensiones de imagen de 4,4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>4,7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en los diámetros anteroposterior, lateromedial y cefalocaudal, respectivamente. Las paredes orbitarias presentaban signos de remodelación ósea y erosión. La masa heterogénea causaba proptosis, elementos quísticos confluentes y tejido sólido, calcificaciones amorfas, hueso maduro en la luz, contornos irregulares, nervio óptico irreconocible, sin afectación de las paredes orbitarias ni erosión de las fosas nasales, que estaban totalmente neumatizadas. De la imagen del teratoma orbitario maduro se concluyeron datos sugestivos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mediante un manejo multidisciplinar, la paciente fue remitida al servicio de medicina genética para el asesoramiento de los padres, así como para su evaluación; se decidió la intervención quirúrgica cuando tenía 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de vida, realizándose una única exenteración orbitaria izquierda con resección completa del tumor, enviándose una muestra al laboratorio de anatomía patológica para estudio histopatológico. La paciente tuvo una adecuada recuperación posquirúrgica y fue dada de alta con seguimiento ambulatorio por el departamento de oculoplástica y órbita y servicios correspondientes. El estudio histopatológico informó de una neoplasia benigna de estirpe germinal con elementos maduros de las capas germinales, presencia de piel con anexos, tejido glandular intestinal, músculo liso, cartílago hialino, tejido fibroadiposo e infiltrado linfocítico y óseo, lesión bien delimitada y completamente resecada, de la que se obtuvo el diagnóstico definitivo de teratoma maduro negativo en cuanto a malignidad (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>A-B).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A los 3 meses de seguimiento la paciente presentaba una evolución clínica adecuada; la órbita ósea izquierda estaba cubierta de tejido cicatricial. Además, una TC orbitaria demostró que no había tejido tumoral residual ni recidivante. El servicio de oncología pediátrica la evaluó: no precisó tratamiento oncológico y continuó con rehabilitación facial mediante implantación de prótesis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>C).</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discusión</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TOC maduro es una neoplasia que contiene tejidos de los tres linajes embrionarios con células bien diferenciadas. Por otro lado, los teratomas inmaduros están compuestos mayoritariamente por tejidos de neurectodermo, poco diferenciados y con tendencia a la malignización<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Una de las teorías de la etiología de estos tumores es una migración anormal de las células germinales, que da lugar a una proliferación celular de localización extragonadal. Mayoritariamente, los componentes de un teratoma maduro suelen estar conformados por piel, apéndices, tejido óseo y/o adiposo, epitelio intestinal y cerebro maduro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>, los mismos tejidos encontrados en la muestra analizada de la paciente que nos ocupa.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por cierto, el diagnóstico prenatal por ultrasonografía permite fácilmente su identificación en el tercer trimestre del embarazo, aunque podrían identificarse durante el segundo trimestre<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Clínicamente, en el periodo posnatal se caracteriza por proptosis, una masa quística no pulsátil, tegumentos palpebrales distendidos, queratopatías y/o quemosis por exposición<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>. La proptosis es secundaria a un TOC intraconal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Sin embargo, no siempre se acompaña de proptosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>. En el caso de nuestra paciente, el diagnóstico se realizó en el periodo prenatal de una masa orbitaria. Desgraciadamente, la paciente fue remitida desde otra institución en el momento de su abordaje posnatal. Es importante ser referida oportunamente en los primeros días de vida extrauterina. Su rápido crecimiento se debe a la producción y a la acumulación de moco producido por el epitelio intestinal, con transiluminación positiva<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En segundo lugar, en algunas ocasiones puede haber un desarrollo normal del ojo; sin embargo, su funcionalidad dependerá de si el tumor está comprometiendo el nervio óptico, ya que puede causar atrofia papilar con ausencia de reflejo pupilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Los estudios de imagen, TC y resonancia magnética (RM) son de elección, aunque la RM es superior en la evaluación de procesos inflamatorios y/o neoplásicos del globo ocular. En el diagnóstico por imagen se evidencia una masa quística heterogénea multiloculada con tejidos focales en su interior, tejido adiposo, osificaciones y/o calcificaciones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estudios complementarios, como la angiografía por tomografía computarizada con contraste y la ultrasonografía (USG) Doppler, evalúan la extensión del tumor<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6,8</span></a>. Así, existe una asociación entre niveles altos y constantes de alfa-fetoproteína en presencia de procesos metastásicos; es conveniente obtener los niveles séricos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. A pesar de no existir asociación del TOC con alteraciones en cromosomas o genes, otros factores encontrados fueron la ausencia de antecedentes familiares de deformidades congénitas en padres no consanguíneos, embarazo normal y ausencia de antecedentes teratogénicos de la madre<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. El diagnóstico definitivo se realiza mediante estudio histopatológico con escisión de la masa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>. Por otro lado, los principales diagnósticos diferenciales incluyen quiste dermoide/epidermoide, rabdomiosarcoma (destrucción ósea), hemangioma, linfangioma, cefalocele, neuroblastoma y retinoblastoma<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por último, el tratamiento de elección es la resección tumoral con márgenes quirúrgicos limpios, ya que es posible una recurrencia del 23% al 39% cuando hay una resección tumoral incompleta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. Como se puede observar en las imágenes de la pieza quirúrgica, se realizó una exenteración con márgenes quirúrgicos limpios para evitar complicaciones. El objetivo principal del manejo quirúrgico inmediato es asegurar un adecuado desarrollo orbitofacial, evitando la necrosis y la destrucción de los tejidos periorbitarios, hemorragia y/o rotura tumoral<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusión</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TOC es una patología de relevancia clínica debido al alto grado de complicaciones que puede ocasionar su adecuado abordaje diagnóstico, y la intervención quirúrgica oportuna es un factor crucial. Requiere un diagnóstico precoz, principalmente en el periodo prenatal, para la adecuada planificación del manejo multidisciplinar, así como un preciso estudio histopatológico y de imágenes debido a los posibles diagnósticos diferenciales que puede incluir, favoreciendo un mejor pronóstico y una mejor supervivencia del paciente. Así mismo, requiere una supervisión estrecha por parte del departamento de oculoplástica y órbita para monitorear la recurrencia, así como mantener un adecuado desarrollo y rehabilitación de las estructuras óseas orbitarias para tener armonía facial, repercutiendo en la calidad de vida. En este caso, se demostró que el diagnóstico prenatal y el plan terapéutico posnatal oportuno podrían modificar y mejorar el pronóstico final de la paciente.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1940978" "titulo" => "Resumen" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1672395" "titulo" => "Palabras clave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres1940979" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1672396" "titulo" => "Keywords" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introducción" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Caso clínico" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discusión" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conclusión" ] 8 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 9 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2022-11-30" "fechaAceptado" => "2023-03-20" "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec1672395" "palabras" => array:4 [ 0 => "Teratoma congénito" 1 => "Tumor orbitario" 2 => "Exenteración orbitaria" 3 => "Anomalías orbitarias congénitas" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec1672396" "palabras" => array:4 [ 0 => "Congenital teratoma" 1 => "Orbital tumour" 2 => "Orbital exenteration" 3 => "Congenital orbital anomalies" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:2 [ "titulo" => "Resumen" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Los teratomas son neoplasias gonadales o extragonadales, derivadas de los tres tejidos embrionarios, compuesto de células germinales del neuroectodermo, del mesodermo y del ectodermo. El teratoma orbitario congénito (TOC) afecta comúnmente a la órbita izquierda, predominando en mujeres sobre hombres a razón 2:1. Se presenta el caso de un paciente femenino de 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>días de vida extrauterina con un teratoma orbitario congénito maduro izquierdo, intervenida por el servicio de órbita y oculoplástica, realizando una exenteración orbitaria y resección total de la masa tumoral.</p></span>" ] "en" => array:2 [ "titulo" => "Abstract" "resumen" => "<span id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Teratomas are gonadal or extragonadal neoplasms, derived from the three embryonic tissues, composed of germ cells of the neuroectoderm, mesoderm and ectoderm. Congenital orbital teratoma (OCT) commonly affects the left orbit, primarily affecting women over men at a ratio of 2:1. We present the case of a female patient of 9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>days of extrauterine life with a left mature congenital orbital teratoma. The orbit and oculoplastic service performed an orbital exenteration and total resection of the tumor mass.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 609 "Ancho" => 1340 "Tamanyo" => 116556 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Aspecto clínico frontal de la masa orbitaria izquierda, desviación de los tejidos periorbitarios y faciales hacia la línea media. B)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>Aspecto clínico lateral izquierdo con retracción a tensión de los párpados y masa con superficie nodular encapsulada.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 396 "Ancho" => 1340 "Tamanyo" => 63957 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0020" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>TC axial con pérdida de la anatomía del globo ocular izquierdo. B)<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>TC coronal con dilatación de las paredes orbitarias izquierdas sin afectación de las fosas nasales. 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