La salpingitis xantogranulomatosa es un proceso inflamatorio poco frecuente, caracterizado por un infiltrado de la mucosa por tejido inflamatorio de granulación conteniendo histiocitos de citoplasma espumoso. Este tipo de inflamación es excepcional a nivel del tracto genital femenino y clásicamente se ha asociado a infecciones bacterianas crónicas, inmunosupresión u otras causas de inflamación crónica. Pero también se ha visto en relación con el carcinoma endometrial, la endometriosis, cuerpos extraños y enfermedad inflamatoria pélvica crónica. El hecho de que acompañe o no a endometriosis genital ha llevado a la diferenciación de 2 tipos de entidades: la salpingitis xantogranulomatosa, sin endometriosis acompañante, y la salpingiosis pseudoxantomatosa.
Presentamos 2 casos con su histología e inmunohistoquímica, y se ha revisado la literatura sobre este tipo de inflamaciones crónicas.
Xanthogranulomatous salpingitis is an uncommon inflammatory process, characterized by an infiltration of the mucous by inflammatory granulation tissue with foamy histiocytes. This kind of inflammation is exceptional in the female genital tract; classically, it has been associated with chronic bacterial infections, immunosuppression and other causes of chronic inflammation. However, it has also been found associated with endometrial carcinoma, endometriosis, foreign bodies and chronic pelvic inflammatory disease. As this inflammation may or may not be accompanied by genital endometriosis, 2 entities have been differentiated: xanthogranulomatous salpingitis without endometriosis and pseudoxanthomatous salpingitis.
We present 2 cases of this type of chronic inflammation, including immunohistochemistry findings, and we review the pertinent literature.
La inflamación crónica xantogranulomatosa es un proceso poco frecuente que suele afectar preferentemente al riñón1. Histológicamente se caracteriza por un reemplazo parcial o completo de la mucosa por tejido inflamatorio de granulación junto con histiocitos espumosos acompañados de abundante componente linfoplasmocitario y células gigantes multinucleadas1–15.
Por lo que al tracto genital femenino se refiere, la afectación xantogranulomatosa es excepcional. Tanto clínica como radiológicamente, estos procesos pueden simular neoplasias a este nivel3. En la literatura, también se ha relacionado con cierta frecuencia con la endometriosis genital2–7. La afectación más común ocurre en los ovarios y el cuerpo uterino, mientras que la afectación tubárica es extraordinariamente rara y hasta la fecha solo se han reportado unos 27 casos1–15. En cuanto a la etiología, por el momento no se ha conseguido establecer una relación causa-efecto con ningún antecedente patológico conocido.
Presentamos 2 casos de inflamación xantogranulomatosa del tracto genital femenino junto con una revisión de la literatura relacionada.
Caso 1Mujer de 43 años con obesidad mórbida (IMC=46,7) e historia de miomas uterinos con metrorragias, razón por la que se realizó una resección quirúrgica parcial del mioma hace 7 años. Desde entonces se ha realizado un seguimiento clínico y ecográfico por el Servicio de Ginecología del hospital. Tras nuevos y reiterados sangrados uterinos de carácter anemizante, coincidiendo con un aumento ecográfico del mioma, se decidió la realización de una histerectomía subtotal abdominal con salpinguectomía bilateral y adhesiolisis, extrayéndose además un cuerpo extraño intraabdominal, consistente con 2 gasas residuales de su anterior cirugía. En el estudio morfológico destacó un peso uterino de 1.298g con una hipertrofia miometrial difusa de 3cm de grosor, además de múltiples formaciones nodulares intramurales, de consistencia fibroelástica y apariencia miomatosa, la mayor de ellas ubicada en el segmento inferior con unas dimensiones de 9×8cm. Por su parte, la trompa derecha era de 8cm de longitud y 2cm de diámetro.
Microscópicamente, las formaciones nodulares del cuerpo uterino correspondían a leiomiomas. En cuanto a la pared tubárica derecha, mostraba un engrosamiento, resultado de un infiltrado inflamatorio crónico, con predominio de macrófagos de citoplasma espumoso por debajo del epitelio, acompañado de componente linfoplasmocitario (fig. 1) que, inmunohistoquímicamente, expresaba CD68 en los macrófagos espumosos (fig. 2), y CD3 (marcador en linfocitos T) y CD20 (en linfocitos B) en los linfocitos acompañantes. Las células plasmáticas eran policlonales con expresión simultánea de cadenas ligeras κ y λ. Con todo ello se diagnosticó de salpingitis xantogranulomatosa.
Mujer posmenopáusica de 55 años de edad, sin antecedentes de interés, diagnosticada radiológicamente de una masa solidoquística anexial derecha de 6×5cm. La lesión radiológica era heterogénea, de márgenes espiculados, infiltrativos y un componente vascular arterial asociado que desplazaba lateralmente el útero, con parametrios libres. Se realizó exéresis quirúrgica con examen intraoperatorio de la masa anexial, en la que se descartó proceso neoformativo.
Macroscópicamente, el ovario mostraba una superficie de corte sólida, de intenso color amarillento, con algún resto hemático. Microscópicamente, el ovario estaba desestructurado como consecuencia de un intenso infiltrado inflamatorio de carácter abscesificante en las zonas centrales. El componente inflamatorio estaba constituido por una población polimorfa de leucocitos polimorfonucleares, eosinófilos y linfocitos, junto con una abundante presencia de histiocitos de amplio citoplasma espumoso (fig. 3). Los cultivos microbiológicos y las pruebas de histoquímica (PAS, Ziehl-Neelsen y plata metenamina) fueron negativos. En la inmunohistoquímica, las poblaciones linfoides fueron de tipo policlonal, expresando tanto CD20 como CD3. Los macrófagos se tiñeron con CD68. Estos hallazgos fueron consistentes con el diagnóstico de ooforitis xantogranulomatosa.
Discusión
Este tipo de degeneración xantomatosa se ha observado en ciertos procesos inflamatorios crónicos, recibiendo el nombre de inflamación xantogranulomatosa, pero sin establecerse una causa clara de esta degeneración de los macrófagos. En la literatura, se identifica al riñón como el principal órgano afectado por inflamación xantogranulomatosa asociada a una infección de larga duración, principalmente por bacterias del género Proteus.
En cuanto al tracto genital femenino, en las últimas décadas se han reportado alrededor de 27 casos de salpingitis xantogranulomatosa y 19 de ooforitis xantogranulomatosa sin conseguir establecer una estrecha patogenia. Clásicamente, se ha relacionado esta entidad con infecciones bacterianas crónicas, inmunosupresión, obstrucción luminal tubárica, metabolismo lipídico anormal y otras causas de inflamación crónica1. Revisando la literatura, observamos que algunos autores han encontrado una gran asociación con el carcinoma endometrial1,3 y la endometriosis, pero también una asociación con la enfermedad inflamatoria pélvica crónica4,8,9, cuerpos extraños o dispositivos intrauterinos3,5,6,10 y leiomiomas11. Esta asociación con endometriosis ha llevado a diferenciar 2 entidades: la inflamación xantogranulomatosa y la inflamación pseudoxantomatosa12. La inflamación pseudoxantomatosa se caracteriza por presentar histiocitos espumosos con pigmento marrón en su citoplasma, del cual carecen los histiocitos de la inflamación xantogranulomatosa, y que suelen asociarse con mayor probabilidad a endometriosis. Además, Kostopoulou et al. han observado que los histiocitos de la inflamación xantogranulomatosa tiñen con PAS pero no con tinción de Masson-Fontana, mientras que los histiocitos de la inflamación pseudoxantogranulomatosa tiñen mucho más intensamente con PAS y también con Masson-Fontana.
Por último, resaltamos la importancia de que patólogos, radiólogos y clínicos tengan conocimiento de esta entidad. Se trata de un proceso benigno que puede confundirse con facilidad con una neoplasia tubárica, pudiendo dar lugar a tratamientos más intensivos de lo estrictamente necesario.
Responsabilidades éticasProtección de personas y animalesLos autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.
Confidencialidad de los datosLos autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.
Derecho a la privacidad y consentimiento informadoLos autores declaran que en este artículo no aparecen datos de pacientes.
FinanciaciónNo existen fuentes de financiación para la realización de este artículo.
Conflicto de interesesNo existen conflictos de intereses por parte de ninguno de los autores.
