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El objetivo de este estudio es analizar las características clínicas, histopatológicas, inmunohistoquímicas y analíticas de nuestros pacientes, comparándolas con lo descrito previamente en la literatura.</p></span><span id="s0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0020">Casos clínicos</span><p id="p0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se analizaron de forma retrospectiva los datos referentes a los pacientes diagnosticados de <span class="elsevierStyleItalic">lupus tumidus</span> entre el 1 de enero de 2010 y el 1 de junio de 2019 en la consulta de colagenosis del Servicio de Dermatología del Hospital General Universitario Gregorio Marañón. El diagnóstico se realizó con base en criterios clínicos e histopatológicos previamente propuestos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Se excluyeron aquellos pacientes que no los cumplían y/o de los que no se disponían las muestras de biopsias.</p><p id="p0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#t0005">tabla 1</a> se muestran las características de los 26 pacientes incluidos en el estudio. Todos los pacientes presentaron pápulas y/o placas eritematoedematosas, infiltradas y de bordes bien definidos, con escaso componente epidérmico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0005">fig. 1</a>). En 7 de ellos las lesiones mostraban morfología anular y/o policíclica. El 38% llegaron a referir menos de 3 lesiones, que se localizaban preferentemente en la espalda (62%). Cabe destacar la tendencia de las lesiones a reaparecer en las mismas localizaciones en todos los casos que recurrieron.</p><elsevierMultimedia ident="t0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="f0005"></elsevierMultimedia><p id="p0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En todas las biopsias de los pacientes incluidos se objetivó un infiltrado dérmico inflamatorio perivascular y perianexial de predominio linfocitario (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#f0010">fig. 2</a>). El 65% presentaron también depósitos de mucina en la dermis y el 27% edema en la dermis. Respecto a la afectación epidérmica, se observaron cambios en el 46% de las biopsias analizadas, siendo el más frecuente la degeneración vacuolar de la membrana basal. En 11 de los 26 pacientes se realizó inmunofluorescencia directa, siendo negativa en el 100%.</p><elsevierMultimedia ident="f0010"></elsevierMultimedia><p id="p0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto a la asociación con otras enfermedades autoinmunes, esta fue del 23%: 2 de nuestros pacientes habían sido diagnosticados previamente de lupus eritematoso sistémico, un paciente de hepatitis autoinmune y síndrome de Sjögren, y otros 3 presentaban respectivamente, hipotiroidismo autoinmune, espondilitis anquilopoyética y artritis reumatoide.</p><p id="p0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por lo que respecta a factores desencadenantes, la mitad de los pacientes refirieron nuevos episodios de la enfermedad tras la exposición solar en los meses de primavera-verano. De los 17 pacientes que eran fumadores al diagnóstico, 6 de ellos abandonaron el hábito durante el seguimiento. De estos, solo en uno persistieron las lesiones tras el abandono. De los 5 restantes, 4 no volvieron a presentar lesiones y el quinto paciente recayó en su enfermedad al volver a fumar.</p><p id="p0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De los parámetros analíticos estudiados, 2 pacientes presentaban alteraciones en el hemograma; uno leucopenia con trombocitopenia y otro neutrofilia con anemia microcítica. Por lo que respecta a los marcadores de autoinmunidad, 5 presentaron positividad para autoanticuerpos antinucleares(títulos de hasta 1/320 y patrón moteado) y 4 anticuerpos anti-DNAds (uno de ellos tenía criterios de LES). Uno de los pacientes con LES tenía también anticuerpos anti-Ro, y el paciente con hepatitis autoinmune y síndrome de Sjögren tenía tanto anti-Ro como anti-La positivos. Por último, 2 pacientes presentaban los complementos C3 y 4 C4 bajos.</p><p id="p0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cuanto al tratamiento, previamente al diagnóstico en nuestra consulta, 9 pacientes se habían aplicado corticoterapia tópica, consiguiendo remisión de la enfermedad en solo uno de ellos, y 6 habían realizado ciclos con prednisona de hasta 10 mg/día. Una vez ya diagnosticados, 19 pacientes iniciaron tratamiento con antipalúdicos (hidroxicloroquina 200-400 mg/día o cloroquina 250 mg/día). Al final de nuestro estudio, se encontraban sin tratamiento 15 de los 26 pacientes (58%). Destacamos que ninguno de nuestros pacientes ha llegado a necesitar fármacos inmunosupresores.</p></span><span id="s0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0025">Comentarios</span><p id="p0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El <span class="elsevierStyleItalic">lupus tumidus</span> es una entidad poco conocida que se ha caracterizado por desarrollar pápulas, placas, lesiones anulares y urticariformes eritematosas, infiltradas, de aspecto suculento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. A diferencia de otros tipos de LEC, hay ausencia clínica de afectación epidérmica, sin descamación, tapones foliculares ni atrofia. Las lesiones se curan sin dejar cicatriz ni hipopigmentación.</p><p id="p0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La media de edad de presentación descrita es variable, entre 36,4 y 47 años<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>. Destaca una mayor proporción de varones afectos, que según las series, puede ser mayor, igual o menor que la de mujeres<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3,5–7</span></a>. Comparando nuestros datos con la serie de pacientes de LEC de nuestro centro<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, la proporción de hombres total fue del 18,8%, frente al 42% de este trabajo.</p><p id="p0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fotosensibilidad ha resultado ser determinante en la diferenciación de este subtipo de LEC, superior en algunas series a la del LECS. La inducción de lesiones con el fototest (radiación UVA y UVB) es positiva entre el 50-72% de los pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0045"><span class="elsevierStyleSup">9,10</span></a>. Las lesiones tienden a cursar en brotes que persisten en primavera y verano, afectando de forma preferente las áreas fotoexpuestas. Sin embargo, destacamos la afectación en algunos de nuestros pacientes también en zonas no fotoexpuestas, como el dorso de la espalda y los muslos, así como la tendencia a recidivar en las mismas localizaciones en las recurrencias de la enfermedad.</p><p id="p0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Entre las características histopatológicas se destacan la constante afectación dérmica en forma de un infiltrado linfocitario perivascular y perianexial, el depósito de mucina y el edema en la dermis superior<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>. Sin embargo, es en la afectación de la epidermis donde se encuentra diferencia entre los estudios. Según Kuhn et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0060"><span class="elsevierStyleSup">12</span></a>, los cambios epidérmicos y la alteración de la membrana basal están ausentes o muestran mínimas alteraciones focales. En el trabajo de Vieira et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> se describen alteraciones epidérmicas leves en hasta el 70% de sus pacientes, destacando la degeneración vacuolar de la basal en el 46% de las mismas. Estos hallazgos coinciden con los obtenidos en nuestro trabajo.</p><p id="p0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Resaltar que la presencia de autoanticuerpos antinucleares positivos en nuestro estudio fue del 26% frente al 61% de los pacientes con otras formas de LEC<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>, lo que supone otra característica diferenciadora de esta entidad. Respecto al tratamiento, existe diversidad en los trabajos previos publicados. Si bien hay series descritas con buenos resultados con la fotoprotección solar y/o corticoterapia tópica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, el uso de antipalúdicos orales permiten un buen control de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bb0025"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>. De nuestros pacientes, al final del estudio tan solo el 58% requería tratamiento antipalúdico, y muchos de ellos tan solo durante las épocas de mayor exposición solar. Si bien ninguno de ellos llegó a necesitar tratamiento inmunosupresor, se han descrito casos resistentes que necesitaron prednisona, metotrexato, micofenolato mofetil, talidomida, lenalidomida, rituximab y tildrakizumab.</p><p id="p0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por último, se destaca la importancia del tabaco en la patogenia de la enfermedad, con una proporción mayor de fumadores entre los pacientes que la presentan que en los de la población general (hasta el 80% en el estudio de Böckle et al.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>). Además, se ha corroborado una menor dosis de antipalúdicos entre aquellos que no fumaban y/o lo dejaban durante el tratamiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bb0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a>.</p><p id="p0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, consideramos que el <span class="elsevierStyleItalic">lupus eritematoso cutáneo tumidus</span> posee unas características clínicas, histológicas, inmunológicas y pronósticas diferenciadoras que deben ser conocidas por todos los profesionales sanitarios que atiendan a pacientes con enfermedades autoinmunes.</p></span><span id="s0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0030">Financiación</span><p id="p0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presente investigación no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial o entidades sin ánimo de lucro.</p></span><span id="s0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="st0035">Conflicto de intereses</span><p id="p0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ninguno.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:6 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "s0005" "titulo" => "Introducción" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "s0010" "titulo" => "Casos clínicos" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "s0015" "titulo" => "Comentarios" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "s0020" "titulo" => "Financiación" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "s0025" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 5 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "f0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 460 "Ancho" => 1423 "Tamanyo" => 83165 ] ] "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0005" "detalle" => "Figura " "rol" => "short" ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A) Imagen clínica de las placas eritematoedematosas, sin componente epidérmico, en la zona fotoexpuesta pectoral anterior izquierda. 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En la dermis subyacente se observa un denso infiltrado y escaso edema intersticial dérmico (<span class="elsevierStyleItalic">tinción hematoxilina con eosina, aumento original 20</span><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×).</p>" ] ] 2 => array:8 [ "identificador" => "t0005" "etiqueta" => "Tabla 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "detalles" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "al0015" "detalle" => "Tabla " "rol" => "short" ] ] "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:2 [ "tabla" => array:1 [ 0 => """ <table border="0" frame="\n \t\t\t\t\tvoid\n \t\t\t\t" class=""><thead title="thead"><tr title="table-row"><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black"> \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-head\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">(%) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_colgroup " colspan="2" align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Características clínicas</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Edad media al diagnóstico \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">42 años \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">GéneroVaronesMujeres \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">11 (42)15 (58) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Número de lesiones<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>< 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>≥ 3 \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">10 (38)16 (62) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Frecuencia según localizaciónEspaldaCara y cuelloEscoteMiembros superioresMiembros inferiores \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">16 (62)14 (54)11 (42)6 (23)2 (7) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Fotosensibilidad \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">13 (50) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">Fumadores \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">17 (65) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; 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entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">EpidermisDegeneración vacuolar de la membrana basalAtrofiaNecrosis queratinocitosHiperqueratosisTaponamiento folicular \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">9 (35)4 (15)7 (27)2 (8)0 (0) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_colgroup " colspan="2" align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_colgroup " colspan="2" align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Marcadores autoinmunidad positivos</span></td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t ; entry_with_role_rowhead " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">ANAAnti-DNAdAnti-RoAnti-LaAnti-RNP/SmAnti-SMComplemento C3 disminuidoComplemento C4 disminuido \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n \t\t\t\t\ttable-entry\n \t\t\t\t " align="" valign="\n \t\t\t\t\ttop\n \t\t\t\t">5 (26)4 (15)2 (8)1 (4)0 (0)0 (0)2 (8)4 (16) \t\t\t\t\t\t\n \t\t\t\t</td></tr></tbody></table> """ ] "imagenFichero" => array:1 [ 0 => "xTab2659847.png" ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="sp0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Resumen de las características clínicas de los pacientes, histopatológicas de las biopsias analizadas y de los marcadores de autoinmunidad</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bs0005" "bibliografiaReferencia" => array:14 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bb0005" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "The cutaneous signs of lupus erythematosus" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:1 [ 0 => "J.N. 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Caso clínico
Lupus eritematoso tumidus: análisis retrospectivo de 26 casos
Lupus erythematosus tumidus: Retrospective analysis of 26 cases
Inmaculada Balaguer Franch
, Elisa Hernández de la Torre Ruiz, Ricardo Suárez Fernández, José Antonio Avilés Izquierdo
Autor para correspondencia
Servicio de Dermatología, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España