Presentamos el caso de un varón de 25años, natural de Senegal, que es derivado a Dermatología por una lesión en el brazo izquierdo de un año de evolución. El paciente residía en España desde hacía 3meses y relataba que había trabajado como pastor de cabras y ovejas desde los 14años en su país de origen. En el brazo de la lesión solía llevar una cinta tribal de cuero, en la que ocasionalmente se enredaban ramas de acacias y palmeras datileras.
El paciente presentaba buen estado general y no tenía signos ni síntomas de semiología sistémica. A la exploración física se apreciaba una masa indurada de 12cm de diámetro en el brazo izquierdo, con varios nódulos supurativos, y a la palpación se apreciaban trayectos fistulosos, que liberaban gránulos negros y pus (fig. 1a).
a)Presentación clínica. Masa indurada con afectación de la cara lateral y posterior de brazo izquierdo, con varios nódulos supurativos, con descarga de gránulos negros y pus a la palpación. b)Visión al microscopio de hifas micóticas (señaladas con flechas), con tinción de plata metenamina de Grocott-Gomori.
En el diagnóstico diferencial se consideraron varias infecciones cutáneas de tipo granulomatosas como actinomicosis, actinomicetoma o eumicetoma, tuberculosis cutánea (escrofulodermia o gomas tuberculosos) o botriomicosis cutánea.
Se procedió a realizar una biopsia profunda de piel, llegando hasta el tejido celular subcutáneo, y se mandaron muestras a los laboratorios de Anatomía Patológica y Microbiología.
Se realizó examen directo al microscopio de los granos negros extraídos de los nódulos supurativos. La tinción de plata resaltó que se trataban de hifas micóticas (fig. 1b). Con tinción de calcoflúor y procesamiento con hidróxido potásico (KOH) al 10% se visualizaron estructuras tabicadas compatibles con un hongo filamentoso.
Se procedió a la siembra de estos granos negros y del caldo resultante del sonicado de la biopsia en placas de Sabouraud dextrosa agar y patata dextrosa agar a 37°C, y a partir de los 10días se observó crecimiento de colonias aterciopeladas de color marrón oscuro. Se realizó una tinción con azul de lactofenol a estas colonias para su observación al microscopio, en la que se observaron hifas tabicadas con numerosas clamidosporas.
La clínica y el contexto epidemiológico del paciente, así como la morfología macro y microscópica del hongo, orientaban hacia el diagnóstico de eumicetoma, producido por un hongo del género Madurella. No se pudo realizar la identificación mediante espectrometría de masas MALDI-TOF® (Bruker), por lo que se envió la muestra al Centro Nacional de Microbiología (Instituto de Salud CarlosIII, Madrid), donde mediante PCR panfúngica se identificó como Madurella mycetomatis.
Se completó el estudio con resonancia magnética con contraste de miembro superior izquierdo, que revelaba una lesión de piel y del tejido celular subcutáneo, con trayectos fistulosos, sin afectar a la musculatura.
Se inició tratamiento con itraconazol 200mg cada 12horas, y tras 6meses de tratamiento, con buena tolerancia a esta terapia y control analítico mensual normal, el paciente ha podido ser intervenido quirúrgicamente.
Se ha realizado exéresis de la lesión, incluyendo fascia muscular, hasta conseguir un lecho quirúrgico sano, y se ha reconstruido el defecto resultante con injerto de piel parcial extraído de la cara lateral de muslo derecho (fig. 2). Actualmente el paciente continúa con itraconazol oral, con una duración total prevista de 12meses.
El eumicetoma se presenta principalmente en el pie (70-85% según las series publicadas), seguido de la mano (9-15%), tras la inoculación traumática accidental de material contaminado con hongos del suelo, como espinas, púas, astillas u otros materiales vegetales1. Aunque todas las partes del cuerpo son susceptibles de infección, este caso quiere poner de manifiesto una localización extrapodal poco habitual, como es el brazo.
El eumicetoma afecta principalmente a adultos jóvenes de regiones tropicales y subtropicales de África y del sudeste de Asia que trabajan desprovistos de calzado, como agricultores o pastores, y en la actualidad está tipificada como enfermedad tropical desatendida2.
Tras atravesar la barrera cutánea, el hongo crece lentamente y se encapsula en pequeños gránulos, que confluyen en grandes tumoraciones subcutáneas indoloras que se pueden necrosar formando tractos fistulosos con drenaje seroso, sanguinolento o purulento. La infección fúngica progresa durante meses o incluso años, y eventualmente puede extenderse al tejido muscular, el sistema linfático y el tejido óseo, siendo la osteomielitis una gran causa de morbimortalidad de esta patología1.
A nivel mundial M.mycetomatis es el agente causal más común del eumicetoma. El cultivo es la prueba diagnóstica gold standard, e informa sobre la sensibilidad del hongo al tratamiento. Sin embargo, ante su baja sensibilidad, con frecuencia es necesario recurrir a técnicas moleculares2,3.
M.mycetomatis es altamente susceptible a los azoles in vitro, y aunque son la clase de antifúngicos más utilizados en el tratamiento, en vida real no consiguen la eliminación del hongo de los tejidos, sino que promueven la formación de tejido fibroso en torno a las lesiones, limitan la extensión de la infección y favorecen la resección quirúrgica y escisión4. Itraconazol seguido de cirugía es, hasta la fecha, la única terapia evaluada con un ensayo clínico, que ha conseguido una tasa de curación del 80%. Otros antifúngicos evaluados, como fosravuconazol, terbinafina y anfotericinaB, han mostrado actividad in vitro pero con tasas de curación menores a itraconazol4,5.
El tratamiento médico exclusivo rara vez logra la curación completa y la cirugía debe considerarse siempre, tanto en lesiones pequeñas y localizadas, para lograr la eliminación completa del hongo de los tejidos, como en lesiones masivas, para favorecer la respuesta a la terapia médica6. Posteriormente, se debe reanudar la terapia antifúngica oral en lesiones extensas para reducir el riesgo de recurrencia4.
En conclusión, en un contexto de creciente población migrante en un mundo globalizado, mantener un alto índice de sospecha clínica en lesiones cutáneas crónicas favorece el diagnóstico precoz y reduce la morbimortalidad asociada a este proceso.
FinanciaciónNinguna.
Consideraciones éticasSe ha consultado el caso con el Comité de Ética de la Investigación de Málaga. Según la normativa vigente en nuestro centro, al tratarse de un caso clínico en el que se mantiene la confidencialidad del paciente, se ha determinado por el mismo que no requiere informe de aprobación.
Consentimiento informadoSe ha obtenido consentimiento informado para la publicación del artículo y de las fotografías.
Declaración sobre el uso de inteligencia artificialNo se ha utilizado inteligencia artificial.
Contribución de los autoresDra. Cristina Miranda Valverde: evaluación inicial del paciente, recopilación de información clínica, redacción del manuscrito.
Dra. Isabel Pérez Hernández: atención y tratamiento del paciente y revisión crítica del manuscrito.
Dra. Lourdes Balderas Fernández: elaboración de la sección de aspectos histológicos y microbiológicos del caso.
Dr. Enrique Herrera Acosta: supervisión del trabajo y revisión final del manuscrito.
Todos los autores leyeron y aprobaron la versión final del texto.
Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
