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Revista Colombiana de Reumatología (English Edition)
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Vol. 27. Issue 2.
Pages 141-146 (April - June 2020)
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Vol. 27. Issue 2.
Pages 141-146 (April - June 2020)
Case report
DOI: 10.1016/j.rcreue.2019.05.005
Bladder involvement in a pediatric patient with polyarteritis nodosa: First description
Compromiso vesical en paciente pediátrico con poliarteritis nodosa: primera descripción
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Karen V. Jiméneza,
Corresponding author
kjimenezcruz@gmail.com

Corresponding author.
, Catalina Mosqueraa, Edna Margarita Quinterob
a Programa de Especialización en Reumatología Pediátrica, Facultad de Medicina, Universidad El Bosque, Bogotá, Colombia
b Departamento de Patología, Facultad de Medicina, Universidad El Bosque, Bogotá, Colombia
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Abstract

Polyarteritis nodosa (PAN) is a necrotizing vasculitis, rare in childhood, and characterized by the inflammation of small and medium vessels and multiple organ involvement. The case is presented of a 4-year old girl with prolonged febrile syndrome, chronic abdominal pain, disabling myalgia, and skin involvement. After 2 years of symptoms, she met clinical criteria for PAN. She received treatment with oral and intravenous systemic corticosteroids, 6 months of intravenous cyclophosphamide and maintenance with conventional immunosuppressants without an adequate response. However, she showed clinical improvement with oral cyclophosphamide and long-term corticosteroids. She had several relapses during follow-up visits due to irregular treatment requiring a high cumulative dose of cyclophosphamide. Five years later she presented with macroscopic haematuria, and was assessed for, among other causes, cyclophosphamide toxicity and disease activity. The workup included cystoscopy and bladder biopsy with finding of necrotizing vasculitis of bladder wall. Bladder vasculitis is rarely reported in the literature (3–5 cases in adults) and in that consulted there are no reports in children. To our knowledge, this is the first case of bladder involvement associated with systemic vasculitis reported in the pediatric age.

Keywords:
Haematuria
Necrotizing vasculitis
Polyarteritis nodosa
Cyclophosphamide
Bladder
Resumen

La poliarteritis nudosa (PAN) es una vasculitis necrosante, rara en la infancia, caracterizada por el compromiso de vasos pequeños/medianos y de múltiples órganos. Presentamos a una paciente que inició a los 4 años con síndrome febril prolongado, dolor abdominal crónico, mialgias incapacitantes y compromiso en la piel, quien luego de 2 años de cuadro clínico completa criterios clínicos para PAN. Recibió tratamiento con corticoide sistémico por vía oral e intravenosa, 6 meses de ciclofosfamida por vía intravenosa y manejo de mantenimiento con inmunosupresores convencionales sin respuesta adecuada, logrando control de la enfermedad únicamente con ciclofosfamida por vía oral y corticoide a largo plazo. Luego de 5 años y de recibir una dosis alta acumulada de ciclofosfamida, inicia con cuadros de hematuria macroscópica. Se evaluaron, entre otras causas, la toxicidad por ciclofosfamida y la actividad de la enfermedad. El estudio incluyó biopsia vesical, con hallazgo de vasculitis necrosante de paredes vesicales. La vasculitis vesical es raramente reportada en la literatura (3–5 casos en adultos) y en lo consultado no hay reportes en niños. Se describe, en nuestro conocimiento, el primer caso de compromiso vesical asociado a vasculitis sistémica reportado en la edad pediátrica.

Palabras clave:
Hematuria
Vasculitis necrosante
Poliarteritis nudosa
Ciclofosfamida
Vejiga

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