Elsevier

Enfermedades Infecciosas y Microbiología Clínica

Varón de 36 años con disfonía resistente al tratamiento médico convencional

Por Mª Dolores Benítez a, Consuelo Miranda a, José Mª Navarro a, Fernando Morillas b, Josefa Martín b, Manuel de la Rosa a

Caso clínico

Se trata de un varón de 36 años de edad, sin antecedentes personales de interés, fumador de 10-40 cigarillos-día durante 16 años, que encontrándose previamente bien, comienza de forma brusca, tras forzar la v ...

Enferm Infecc Microbiol Clin. 2001;19:233-4.

Caso clínico

Se trata de un varón de 36 años de edad, sin antecedentes personales de interés, fumador de 10-40 cigarillos-día durante 16 años, que encontrándose previamente bien, comienza de forma brusca, tras forzar la voz, con disfonía que evoluciona de manera lenta y progresiva durante siete meses, y que no cede a tratamiento médico convencional, por lo que el paciente fue remitido para consulta al Servicio de Otorrinolaringología. No aquejaba tos, disnea, disfagia y/o expectoración hemoptoica. La laringoscopia indirecta efectuada mostró una lesión de aspecto "tumoral" en el tercio posterior y medio de la cuerda vocal izquierda que se extendía a comisura posterior, aritenoides, repliegues libres, epiglotis y vallecula. La movilidad de las cuerdas vocales se encontraba conservada. La exploración física general del paciente fue compatible con la normalidad, no apreciándose lesiones cutáneas o de otro tipo en laringe o en el área otorrinolaringologíca. Se realizó microcirugía de la lesión, con el diagnóstico anatomopatológico de tejido de granulación inespecífico. Se remite muestra de biopsia para estudio microbiológico, siendo los cultivos de bacterias, hongos y micobacterias negativos. El examen directo de la biopsia con tinción de Giemsa (figs.1 y 2) permitió el diagnóstico del enfermo.

Figura 1.

Figura 2.

Evolución

En la tinción de Giemsa se observaron abundantes amastigotes de Leishmania spp. (fig. 1 y 2 ) por lo que el resto del triturado de la biopsia se cultivó en "Minimum Essential Medium" suplementado con 20% de suero fetal bovino, que mostró promastigotes de Leishmania 5 días más tarde. El análisis isoenzimático del parásito por la técnica de electroforesis de isoenzimas en gel de almidón^1,2 identificó la especie como Leishmania infantum zimodemo MON-24 (Gr-5).

Las pruebas serológicas para detección de anticuerpos de Leishmania (< 1/30) y virus de la inmunodeficiencia humana (VIH) fueron negativos, el estudio de inmunidad humoral y celular y el recuento periférico de linfocitos CD3⁺, CD4⁺ y CD8⁺ estaba dentro de la normalidad. El aspirado de médula ósea no mostró parasitación por Leishmania. El paciente fue diagnosticado de leishmaniasis laríngea aislada y se comenzó tratamiento con antimoniato de meglumina (Glucantime^®) 850 mg/día durante 28 días, mejorando la disfonía, con buena tolerancia a la medicación. Una nueva laringoscopia indirecta realizada 3 meses después de completar el tratamiento no demostraba lesiones.

Diagnóstico

Leishmaniasis laringea aislada por Leishmania infantum.

Comentario

La leishmaniasis es una enfermedad infecciosa que puede adoptar variadas formas clínicas y que es causada por diferentes especies del género Leishmania. Es endémica en diversos escenarios ecológicos, como el área Mediterránea, donde la mayoría de los casos descritos de leishmaniasis cutánea adquirida y de leishmaniasis visceral son debidos, como en el caso que aquí se presenta a Leishmania infantum.

La afectación aislada de la laringe por Leishmania es rara, ya que suele ocurrir en el curso de una leishmaniasis visceral o puede presentarse asociada con lesiones de la cavidad nasal, faringe y lengua. Que nosotros conozcamos, los casos de leishmaniasis aislada de laringe descritos han ocurrido en pacientes con algún tipo de inmunodepresión, ya sea atribuida al tratamiento prolongado con esteroides ^3-5, alcoholismo crónico⁶ o infección por el VIH^7-11 o bien en pacientes con antecedentes de leishmaniasis visceral o cutánea unos años antes^8,12. Este caso es particular, ya que el paciente no presentaba leishmaniasis visceral en el momento del diagnóstico, ni refería haber padecido ningún cuadro clínico ni lesiones compatibles con anterioridad. La serología frente al VIH fue negativa y los niveles séricos de inmunoglobulinas, fracciones del complemento y recuento de linfocitos CD4+ y CD8 + en sangre periférica estaban en límites normales. No había antecedentes de enolismo crónico, ni de terapia con corticoides. El diagnóstico de leishmaniasis en una localización inusual como es la laringe puede ser fácil si se asocia a leishmaniasis visceral o cutánea. Sin embargo, cuando como en el caso que aquí se presenta la lesión está aislada en la laringe el diagnóstico puede ser mucho más difícil, debido a la falta de sospecha que induzca a la realización de pruebas microbiológicas para la detección del parásito.La disfonía es el síntoma más frecuente en la leishmaniasis laríngea^6,10 y la laringoscopia indirecta muestra lesiones localizadas principalmente en áreas glóticas y subglóticas donde puede apreciarse un infiltrado o lesiones con superficie lisa o irregular incluso ulceradas, que pueden edematizar y elongar las cuerdas vocales^4,13. La movilidad está preservada^4,8,10,12.

Una lesión con esas características puede ser confundida macroscópicamente con un cáncer laríngeo, o con una laringitis crónica inespecífica, si bien las lesiones laríngeas específicas de naturaleza inflamatoria son las más comunes como: tuberculosis, sífilis, candidiasis, histoplasmosis, etc. y son las que dan lugar a errores diagnósticos con mayor frecuencia^{12, 13}

El diagnóstico microbiológico de leishmaniasis laríngea se realiza por detección directa del parásito en la biopsia que aparece como pequeños cuerpos ovoides^3-5, intra y/o extramacrofágicos, cuyo núcleo y kinetoplasto se tiñen de color lila con la tinción de Giemsa, siendo conveniente el cultivo ya que permite la identificación de la especie.

Se ha sugerido, siendo en la actualidad generalmente aceptado, que Leishmania infantum es un complejo de cepas que en pacientes inmunocompetentes muestran diferente tropismo, pudiendo ser clasificadas en dermotrópicas y viscerotrópicas¹⁴. MON-24 es considerado un zimodemo dermotrópico que ha sido identificado con relativa frecuencia causando leishmaniasis visceral en individuos coinfectados por el VIH. Su distribución geográfica es amplia y se ha citado su presencia en Argelia, España, Francia, Italia, Portugal y Tunez^14-15. Ésta es la primera vez que se describe al zimodemo MON-24 causando una lesión de estas características. Aunque la presencia de un nivel elevado de anticuerpos frente a Leishmania puede ser de utilidad en el diagnóstico de la enfermedad, en este caso así como en otros casos descritos^3,8 , no se encontraron niveles significativos de anticuerpos séricos frente a Leishmania (<1/30) por técnicas de inmunofluoresecencia indirecta.

El tratamiento de elección de la leishmaniasis son los compuestos antimoniales pentavalentes como el antimoniato de meglumina (Glucantime^®‚) y como alternativas se encuentra la pentamidina, amfotericina B liposomial o interferon gamma^11,16. Aunque el paciente se encontraba físicamente bien y la lesión desapareció con la cirugía para la obtención de la biopsia, se inició tratamiento con Glucantime^®‚ a dosis convencionales durante 28 días, permaneciendo en la actualidad asintomático.

La singularidad de este caso viene dada tanto por su localización atípica como por tratarse de un paciente inmunocompetente sin antecedentes de haber padecido leishmaniasis visceral o cutánea y por el aislamiento, identificación y tipificación como L. infantum zimodemo MON-24 (GR-5) en la muestra de biopsia extraída.

Merece la pena llamar la atención sobre esta parasitosis en casos similares sin etiología conocida, ya que podría suceder que esta afección fuese más frecuente de lo que se describe, tal y como ocurre en el área de dermatología donde se están diagnosticando casos de leishmaniais cutánea que en nada recuerdan al típico botón de Oriente¹⁷.

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